Institutionen för klinisk vetenskap, intervention och teknik Logopedprogrammet, kurs 27 Huvudämne Logopedi Examensarbete D-nivå, 20 poäng Vårterminen 2009 Effekter av behandling med intensiv röstterapi (the Lee Silverman Voice Treatment [LSVT]) på röst och tal hos tre patienter med ataktisk dysartri Författare: Anna Kärrholt & Petter Lindblad Handledare: Leg. logoped/Med. Dr. Ellika Schalling Enheten för logopedi och foniatri, Karolinska Institutet Leg. logoped Kerstin Johansson Logopedkliniken, Karolinska universitetssjukhuset, Huddinge Institutionen för klinisk vetenskap, intervention och teknik Logopedprogrammet, kurs 27 Huvudämne Logopedi Examensarbete D-nivå, 20 poäng Vårterminen 2009 Effekter av behandling med intensiv röstterapi (the Lee Silverman Voice Treatment [LSVT]) på röst och tal hos tre patienter med ataktisk dysartri SAMMANFATTNING Bakgrund: Ataktisk dysartri är en talmotorisk störning till följd av skada eller sjukdom i lillhjärnan. Talproduktionen kan vara påverkad både vad gäller talandning, fonation, prosodi och artikulation vid ataktisk dysartri. Att ha ett tal som är avvikande och delvis svårförståeligt kan upplevas som handikappande och stigmatiserande och leda till inskränkningar i aktiviteter och livskvalitet. I nuläget finns ingen vedertagen tal- och röstbehandlingsmetod vid ataktisk dysartri som kunnat visa på mer betydande resultat. Syftet med denna studie är att, med hjälp av akustiska och perceptuella metoder, undersöka om tal- och röstfunktionen hos personer med ataktisk dysartri kan förbättras efter intensivbehandling med ”the Lee Silverman Voice Treatment” (LSVT), en effektiv behandlingsmetod som utarbetats i första hand för patienter med Parkinsons sjukdom. Metod: I studien, som utformades enligt single subject-metodik med pre- och postanalys, ingick tre försökspersoner i arbetsför ålder, två kvinnor och en man, som haft dysartri under cirka 4-10 år. Samtliga försökspersoner fick genomgå en individuell 4 veckors intensivbehandling enligt LSVT. Tal- och röstinspelningar gjordes före, under och efter behandlingen. Akustiska analyser av det inspelade materialet gjordes av författarna. Studien omfattade också perceptuell bedömning av röst och talinspelningar gjorda före och efter behandling liksom en förståelighetsbedömning. Försökspersonerna fick också, via självsvarsformulär, skatta sin kommunikativa funktion före och efter LSVT samt med egna ord skriva ner hur de upplevt behandlingen. Resultat: Resultaten visade att försökspersonerna fått en statistiskt signifikant starkare röst och att tendenser fanns till en bättre talandning samt en stabilare och mer klangfull röst, mätt både akustiskt och perceptuellt. Resultat från två av försökspersonerna visade på bättre förståelighet efter LSVT, medan den tredje i stort sett låg kvar på sin initialt redan höga förståelighetsnivå. Samtliga försökspersoner skattade sin kommunikativa funktion som bättre efter genomgången LSVT och upplevde behandlingen som positiv. Slutsats: Studien tyder på att LSVT kan ge ett gynnsamt utfall för personer med ataktisk dysartri beträffande förbättrad talandning, en stabilare, mer klangfull och starkare röst, ett tydligare, mer förståeligt tal samt en förbättrad kommunikativ förmåga. Institutionen för klinisk vetenskap, intervention och teknik Logopedprogrammet, kurs 27 Huvudämne Logopedi Examensarbete D-nivå, 20 poäng Vårterminen 2009 Effects of intensive voice therapy (the Lee Silverman Voice Treatment [LSVT]) on ataxic dysarthria: a three case study ABSTRACT Background: Ataxic dysarthria is a motor speech disorder caused by a cerebellar lesion or disease. Speech production may be affected both in the areas of respiration, phonation, articulation and prosody in individuals with ataxic dysarthria. Having deviating speech with reduced intelligibility can be perceived as handicapping and stigmatizing and may lead to limitations in activity and restrictions in participation. At present there is no established voice and speech treatment for ataxic dysarthria that has shown significant effects. The purpose of this study is to investigate, using acoustic and perceptual methods, if the voice and speech function among persons with ataxic dysarthria can be improved significantly after intensive treatment with ”the Lee Silverman Voice Treatment” (LSVT), which is an effective method of therapy developed principally for treatment of patients with Parkinson disease. Method: In this single case study with pre and post analysis, three persons of working age, two female and one male participated. They had suffered from dysarthric problems for about 4-10 years. All of them underwent an individual 4 week long intensive treatment with LSVT. Speech and voice recordings were made before, during and after treatment. Acoustic analysis of the speech recordings were made by the authors. The study also included perceptual evaluations and intelligibility ratings of the speech and voice recordings before and after the treatment. The participants were also asked to estimate their communicative function through a questionnaire before and after the administration of LSVT as well as with their own words write down their thoughts regarding the treatment. Results: The results showed that the participants achieved, a statistically significantly louder voice and that there were tendencies towards improved speech respiration as well as increased vocal stability and sonority, measured with both acoustic and perceptual methods. Two of the participants showed better intelligibility after LSVT while the third person mainly maintained her already high level of intelligibility. All of the participants estimated that their communicative function had improved after the administration of LSVT and were positive towards the treatment. Conclusion: This study indicates that LSVT can result in positive changes regarding speech respiration, a more stable, sonorous and louder voice, a more distinct and intelligible speech and better communicative ability. INNEHÅLL SAMMANFATTNING ........................................................................................................................................................................................ ABSTRACT ....................................................................................................................................................................................................... 1. INLEDNING OCH BAKGRUND .............................................................................................................................................................. 1 1.1. CEREBELLUM ................................................................................................................................................... 1 1.2. DEN CEREBELLÄRA KONTROLLKRETSEN OCH TALET ................................................................................................... 2 1.3. DYSARTRI OCH ATAKTISK DYSARTRI....................................................................................................................... 2 1.4. LOGOPEDISK BEHANDLING VID ATAKTISKT DYSARTRI ................................................................................................ 3 1.5. LSVT VID HYPOKINETISK DYSARTRI OCH ANDRA DYSARTRIFORMER.............................................................................. 3 1.6. LSVT VID ATAKTISK DYSARTRI ............................................................................................................................. 4 2. SYFTE ................................................................................................................................................................................................. 4 2.1. FRÅGESTÄLLNINGAR.......................................................................................................................................... 4 3. MATERIAL OCH METOD ...................................................................................................................................................................... 5 3.1. FÖRSÖKSPERSONER .......................................................................................................................................... 5 3.1.1. FÖRSÖKSPERSON 1 ........................................................................................................................................ 5 3.1.2. FÖRSÖKSPERSON 2 ........................................................................................................................................ 5 3.1.3. FÖRSÖKSPERSON 3 ........................................................................................................................................ 6 3.2. TILLVÄGAGÅNGSSÄTT ........................................................................................................................................ 6 3.3. TESTMATERIAL................................................................................................................................................. 7 3.3.1. SWINT - FÖRSTÅELIGHETSTEST ....................................................................................................................... 7 3.3.2. SOFT - SJÄLVSVARSFORMULÄR ........................................................................................................................ 7 3.3.3. DYSARTRITESTET ........................................................................................................................................... 7 3.3.4. FEM ÖPPNA FRÅGOR ...................................................................................................................................... 8 3.4. TEKNISK APPARATUR ......................................................................................................................................... 8 3.5. INSAMLING AV DATA ......................................................................................................................................... 8 3.6. AKUSTISK ANALYS ............................................................................................................................................. 9 3.6.1. ANALYS AV PRE- OCH POSTDATA....................................................................................................................... 9 3.6.2. ANALYS AV PROBE/UNDERSÖKNINGSDATA ....................................................................................................... 10 3.7. PERCEPTUELL ANALYS ...................................................................................................................................... 11 3.7.1 BEDÖMNING AV TALFÖRSTÅELIGHET ................................................................................................................ 11 3.7.2 BEDÖMNING AV RÖST, ARTIKULATION OCH PROSODI ........................................................................................... 11 3.8. BEHANDLINGSUPPLÄGG ................................................................................................................................... 11 3.9. STATISTISK ANALYS ......................................................................................................................................... 12 4. FORSKNINGSETISKA ÖVERVÄGANDEN ...............................................................................................................................................12 5. RESULTAT..........................................................................................................................................................................................12 5.1. INTER- OCH INTRABEDÖMARRELIABILITET ............................................................................................................ 12 5.2. AKUSTISKA DATA ............................................................................................................................................ 13 5.2.1. RÖSTSTYRKA I SPL (DB) ............................................................................................................................... 13 5.2.2. F0-PARAMETRAR ........................................................................................................................................ 13 5.2.3. TAL- OCH LÄSTEMPO .................................................................................................................................... 14 5.2.4. DIADOCHOKINESI, VARIABILITET. .................................................................................................................... 15 5.2.5. INTERBETONINGSINTERVALL – ISI ................................................................................................................... 15 5.2.6. UTHÅLLEN VOKAL /A/ .................................................................................................................................. 16 5.3. UNDERSÖKNINGSDATA .................................................................................................................................... 16 5.4. PERCEPTUELL LYSSNARBEDÖMNING ................................................................................................................... 18 5.5. SWINT FÖRSTÅELIGHETSTEST .......................................................................................................................... 20 5.6. SOFT SJÄLVSKATTNINGSFORMULÄR ................................................................................................................... 20 5.7. DYSARTRITESTET ............................................................................................................................................ 21 5.8. SVAR PÅ FEM ÖPPNA FRÅGOR ........................................................................................................................... 22 5.9. GENOMFÖRANDE AV BEHANDLINGEN ................................................................................................................. 22 6. DISKUSSION..............................................................................................................................................................................................23 6.1. FRÅGESTÄLLNINGAR........................................................................................................................................ 23 6.2. VIDARE METODDISKUSSION .............................................................................................................................. 26 6.3. VIDARE RESULTATDISKUSSION ........................................................................................................................... 27 6.4. FÖRSLAG TILL FRAMTIDA STUDIER ...................................................................................................................... 29 SLUTSATSER .................................................................................................................................................................................................29 TACK ............................................................................................................................................................................................................29 REFERENSLISTA ............................................................................................................................................................................................30 BILAGA A ............................................................................................................................................................... I BILAGA I................................................................................................................................................................ II BILAGA II...............................................................................................................................................................III BILAGA III............................................................................................................................................................. IV BILAGA IV ............................................................................................................................................................. V BILAGA V ............................................................................................................................................................. VI BILAGA VI ........................................................................................................................................................... VIII Kärrholt & Lindblad: LSVT vid ataktisk dysartri 1. INLEDNING OCH BAKGRUND Att drabbas av en kronisk progredierande neurologisk sjukdom innebär att tvingas se sina kroppsliga funktioner successivt försämras. Det blir allt svårare att utföra dagliga aktiviteter och beroendet av hjälp från närstående ökar, något som gör att hela livssituationen förändras både på ett psykiskt, socialt, privat, arbetsmässigt och ekonomiskt plan. Om den neurologiska kontrollen och koordinationen av tal- och röstmuskulaturen drabbas, så som är fallet vid ataktisk dysartri, påverkas dessutom en viktig länk till kontakt och gemenskap med omgivningen. Kraven på verbal förmåga och kommunikation är höga i dagens samhälle, vilket kan få personer med ataktisk dysartri att avstå från aktiviteter, känna sig tvingade att lämna arbetslivet i förtid och dra sig undan socialt umgänge. Med hjälp av en verkningsfull rehabilitering skulle den kommunikativa förmågan delvis kunna återskapas och möjligheterna till ett mer självständigt, aktivt och delaktigt liv öka. En behandling som visat sig ha potential vid flera dysartriformer är ”the Lee Silverman Voice Treatment” (LSVT). Går det att finna evidens för att LSVT är en lika effektiv behandlingsmetod även vid ataktisk dysartri? 1.1. Cerebellum Lillhjärnan, cerebellum, ligger under storhjärnans occipitallob bakom hjärnstammen i höjd med bryggan, pons. Dess yttersta skikt är synnerligen kraftigt veckat i s.k. folier, vilket gör att ytan motsvarar cirka 75 % av storhjärnans yta trots att volymen bara utgör ungefär en tiondel (Lännergren, Ulfendahl, Lundeberg & Westerblad, 2005). Görs ett sagittalsnitt genom lillhjärnans mitt syns ett mönster av vit substans klätt av ett millimetertjockt barklager med grå substans, det s.k. “livets träd”, arbor vitae. Djupt nedbäddad i den vita substansen ligger lillhjärnans fyra par kärnor; nucleus fastigii, nucleus globulus, nucleus emboliformis och nucleus dentatus (Schuenke, Schulte & Schumacher, 2007). Anatomiskt kan lillhjärnan delas in i tre lober; framloben, bakloben och den flocculonodulära loben (Lännergren et al, 2005). Fram- och bakloben utgör tillsammans lillhjärnskroppen, corpus cerebelli. Den kan delas in i en höger- och en vänsterhemisfär avdelad i mitten av den daggmaskliknande mittsträngen, vermis cerebelli (Schuenke et al., 2007). Varje lillhjärnshemisfär ansvarar för rörelser på den ipsilaterala sidan av kroppen. Följaktligen samverkar vänster storhjärnshemisfär med höger lillhjärnshemisfär för att koordinera rörelserna i höger kroppshalva (Duffy, 2005). Lillhjärnan är förbunden med hjärnstammen och resten av nervsystemet via tre par kraftiga skänklar som innehåller både afferenta och efferenta nervbanor (Lännergren et al., 2005). 1 Kärrholt & Lindblad: LSVT vid ataktisk dysartri Figur 1. Cerebellum i lateral vy samt sagittalsnitt Illustrationer av Per Östberg 1.2. Den cerebellära kontrollkretsen och talet Den cerebellära kontrollkretsen utgörs av cerebellum och dess förbindelser. Den förefaller medverka i styrningen av talet i ömsesidig samverkan med exempelvis den kontrollkrets som inbegriper basala ganglierna. Talkontrollen sköts delvis via kretsens två samverkande banor mellan hjärnbarken, cortex och cerebellum. Den första utgår från cortex och passerar pontina kärnor på sin väg till cerebellums laterala hemisfär, där den vänder och tar vägen åter via de djupa cerebellära kärnorna genom thalamus tillbaka till utgångspunkten i cortex. Denna loop verkar viktig för att planera och programmera inlärda rörelser. Den andra banan utgår också från cortex men går istället till den intermediära delen av lillhjärnans hemisfärer. Återfärden tar även här vägen via de djupa cerebellära kärnorna genom thalamus tillbaka till cortex. Denna loop ger cerebellum omedelbar information om de kommandon som cortex i varje ögonblick avser sända ut till olika muskler (Duffy, 2005). Samtidigt skickas fortlöpande proprioceptiva signaler till cerebellum från talmuskler, senor, leder samt hörselsinnet med upplysning om pågående rörelser. Är skillnaden stor mellan den avsedda rörelsen och den faktiska skickar cerebellum korrigerande order till cortex så att muskelrörelserna ska bli så välavvägda beträffande kraft, omfång, timing och precision som storhjärnan önskat (Kolb & Wishaw, 2003). När en ny rörelsesekvens väl lärts in har cerebellum memorerat den och rörelsesekvensen kan återanvändas även i liknande sammanhang. På så sätt avlastas storhjärnan från att sköta detaljutformning och finkontroll av muskelrörelser (Sjödén, 1995). 1.3. Dysartri och ataktisk dysartri Dysartri är ett samlingsnamn för den grupp av talstörningar som orsakas av en nedsatt neurologisk kontroll av de muskler som normalt används vid tal. Muskelrörelserna blir avvikande beträffande styrka, hastighet, omfång, stabilitet, tonus och precision, vilket påverkar kontrollen av andning, fonation, resonans, artikulation och prosodi vid tal. Skadan eller sjukdomen sitter antingen i centrala eller perifera nervsystemet. Man brukar dela upp dysartri i sex olika typer: slapp, spastisk, ataktisk, hypokinetisk, hyperkinetisk och blandad dysartri (Duffy, 2005). Ataktisk dysartri är en talmotorisk störning orsakad av skada eller sjukdomsprocess i lillhjärnan och dess förbindelser (Darley, Aronson & Brown, 1975). Den utgör cirka 10 % av alla dysartriformer och kan uppkomma till följd av neurologisk sjukdom, stroke, trauma, förgiftning, inflammation eller tumörbildning. Den vanligaste orsaken är neurologisk sjukdom, 2 Kärrholt & Lindblad: LSVT vid ataktisk dysartri exempelvis till följd av en ärftlig degenerativ sjukdom eller en demyeliniserande process, främst multipel skleros (MS) (Duffy, 2005). Vid skada i lillhjärnan uppkommer ingen egentlig förlamning utan istället sker en rubbning av de normala rörelsefunktionerna (Sjödén, 1995). Störningen beror troligen på en nedsatt neurologisk styrning av koordination, temporal reglering och halvautomatiserad kontroll av andnings-, fonations- och artikulationsrörelserna vid tal (Sapir, Spielman, Ramig, Hinds, Countryman & Fox, 2003). Alla tal- och röstsymtom är inte lika framträdande hos alla patienter, vilket antyder att subtyper av ataktisk dysartri kan förekomma. Tillståndets olika talkaraktäristika kan indelas i tre kluster: 1. En artikulatorisk del i form av oprecisa konsonanter, förvrängda vokaler och oregelbundna sammanbrott i artikulationen till följd av okoordinerade tung-, käk- och ansiktsrörelser. 2. En prosodisk del i form av överdriven eller utjämnad betoning, förlängda fonem och pauser samt långsamt taltempo, s.k. skanderande tal, som anspelar på ett långsamt, stavelse- eller orduppdelat talsätt utan varierat betoningsmönster. 3. En fonatorisk-prosodisk del i form av skrapig röstkvalitet samt monotont taltonläge och röststyrka, antagligen till följd av hypoton andnings- och larynxmuskulatur. Vitalkapaciteten har visat sig vara nedsatt och koordinationen mellan andningsmusklerna samt mellan andning och fonation bristfällig. Dessa faktorer kan inverka på prosodin (Duffy, 2005). Bristen på koordination och muskeltonus förefaller vara huvudorsakerna till att talrörelserna blir långsamma och har nedsatt styrka, omfång, timing och precision. Det handlar således inte om nedsatt styrka eller räckvidd för enstaka muskelrörelser, utan snarare om ett sammanbrott i koordinationen mellan samtida och efterföljande rörelser som ger dysartrin dess karaktär av att vara främst en artikulatorisk och prosodisk störning. Med hjälp av de utmärkande ataktiska dragen i talet kan neurologiska skador ofta lokaliseras till lillhjärnan, trots att inga andra sjukdoms- eller undersökningstecken ibland står att finna (Duffy, 2005). 1.4. Logopedisk behandling vid ataktiskt dysartri Den logopediska behandlingen vid ataktisk dysartri har hittills främst varit inriktad på beteendemodifiering med fokus på att förbättra naturlighet och förståelighet i talet. Behandlingen har inriktat sig på taltempo, andningskontroll, artikulatorisk precision, betoningsmönster och intonation (Duffy, 2005; Yorkston, Hammen, Beukelman & Traynor, 1990). Även kompensatoriska samtalsstrategier har tillämpats (Hanson, Yorkston & Beukelman, 2004) liksom visuell biofeedback (Yorkston, Spencer & Duffy, 2003). Stark evidens för någon specifik taloch röstbehandlingsmetod vid ataktisk dysartri förefaller dock inte finnas ännu. 1.5. LSVT vid hypokinetisk dysartri och andra dysartriformer För personer med hypokinetisk dysartri såsom vid Parkinsons sjukdom tillämpas sedan ett tiotal år en behandlingsmetod som fokuserar på att öka röstintensiteten, ”the Lee Silverman Voice Treatment" (LSVT) (Fox, Morrison, Ramig & Sapir, 2002; Ramig, Fox & Sapir, 2008). Behandlingsmålet är att uppnå en adekvat röststyrka som i sin tur medför en automatisk effektivisering av både koordinationen och amplituden i muskulaturen, vilka ses öka genom hela tal- och röstmekanismen (Fox et al., 2002). Andningskraften ökar, vilket ger ett högre subglottalt tryck och leder till en förbättrad stämbandsslutning enligt videostroboskopi (Smith, Ramig, Dromey, Perez & Samandari, 1995). Artikulationen blir tydligare eftersom rörelsevidden och koordinationen i det orofaciala området ökar. Som en bonuseffekt märks 3 Kärrholt & Lindblad: LSVT vid ataktisk dysartri även en mer varierad prosodi och ansiktsmimik. Forskning visar ingen ökad tendens till hyperfunktion p.g.a. LSVT, utan snarare att redan befintlig press före behandlingen avtagit under terapins gång (Fox et al., 2002). Behandlingen förefaller även ha positiva effekter på sväljningsfunktionen (El Sharkawi et al., 2002). Detta kan ha sin förklaring i den grundtonshöjande glissandoövning som utgör en av de dagliga träningsuppgifterna inom LSVT och som är identisk med den larynxhöjande s.k. “falsettoövningen”, en träningsövning som lämpas vid dysfagi (Logemann, 1998). En positiv verkan på dysartri vid MS har också noterats efter behandling med LSVT (Sapir, Pawlas, Ramig, Seeley, Fox & Corboy, 2001) samt efter stroke och traumatisk hjärnskada (Wenke, Theodoros & Cornwell, 2008) där högre röststyrka, större grundtonsomfång, ökad förståelighet samt en ökad grad av välmående och kommunikativa initiativ noterades. Resultaten från dessa studier visar att metoden även är tillämpbar vid fall av kognitiv nedsättning. LSVT verkar också kunna gynna talfunktionen hos barn med cerebral pares (Fox, Boliek & Ramig, 2005) samt hos barn med Downs syndrom (Merle Coupé Audo, 2004; Petska, Robinson, Halpern, Ramig & Fox, 2006). Deras ofta hesa, läckande, monotona röster och hypotona, okoordinerade orofaciala muskler gör det svårt att producera ett tydligt tal. Resultaten från alla dessa studier visar att LSVT som behandlingsmetod kan vara verksam vid andra dysartriformer än den som förekommer vid Parkinsons sjukdom. 1.6. LSVT vid ataktisk dysartri Hittills har en fallstudie gjorts där LSVT visade sig ha god kort- och långsiktig verkan på talet hos en person med ataktisk dysartri (Sapir et al., 2003). Studiens resultat påvisade ökad röststyrka och vidgat grundtonsomfång vid uthållen fonation, glissando och i löpande tal. Vid analys med spektrogram sågs tydligare formanttransitioner och större vokalrymd efter behandling med LSVT vilket indikerade att en förbättring av den artikulatoriska precisionen skett. Enligt den perceptuella bedömningen blev även förståeligheten av talet signifikant bättre efter LSVT och personen började ta mer kommunikativa initiativ och engagera sig mer i sociala aktiviteter (Sapir et al., 2003). 2. SYFTE Vårt syfte med denna uppsats är att, med hjälp av perceptuella och akustiska metoder, undersöka om tal- och röstfunktionen hos personer med ataktisk dysartri kan förändras signifikant efter intensivbehandling med ”the Lee Silverman Voice Treatment” (LSVT). Vår hypotes är att träning av ökad röststyrka enligt LSVT kan förbättra koordinationen och öka muskeltonus hos personer med ataktisk dysartri genom att timing och kontroll av de muskelrörelser som styr andning, fonation och artikulation förbättras. Därigenom skulle personerna få en starkare och mer stabil röst samt ett tydligare, mindre monotont, mer lättförståeligt och naturligare tal. 2.1. Frågeställningar 1. Uppnår personer med ataktisk dysartri en signifikant starkare röst efter behandling med LSVT jämfört med baslinjemätning före behandling? 2. Uppnår personer med ataktiskt dysartri signifikant stabilare röst och tal efter behandling med LSVT jämfört med baslinjemätning före behandling? 3. Kan vana lyssnare, utifrån ett antal perceptuella parametrar, uppfatta skillnader i tal och röst hos personer med ataktisk dysartri före och efter behandling med LSVT? 4 Kärrholt & Lindblad: LSVT vid ataktisk dysartri 4. Kan någon skillnad i förståelighet påvisas hos personer med ataktisk dysartri före och efter behandling med LSVT? 5. Uppger deltagarna någon positiv förändring avseende kommunikativ funktion enligt självskattning efter avslutad behandling med LSVT? 3. MATERIAL OCH METOD 3.1. Försökspersoner De tre deltagarna, två kvinnor och en man, i arbetsför ålder, rekryterades av studiens handledare via en logopedklinik vid ett universitetssjukhus. Alla tre deltagarna uppfyllde studiens inklusionskriterier: de hade fått diagnosen ataktisk dysartri ställd av erfaren logoped enligt perceptuell bedömning och dysartritest, de var svensktalande och i tillräcklig fysisk kondition för att orka med behandlingen samt motiverade att fullfölja den med tanke på det engagemang och den tidsåtgång som krävdes. Deltagarna gick inte i parallell röstbehandling av annat slag och hade funktionell hörsel. För informationsbrev och samtyckesformulär se bilaga I och II. 3.1.1. Försöksperson 1 Kvinna med diagnosen spinocerebellär ataxi, som sedan tio år tillbaka har besvärats av yrsel, balansrubbning, nedsatt finmotorik samt påverkan på talet. Enligt magnetkameraundersökning har hon en måttlig cerebellär atrofi som har hållit sig stationär de senaste sju åren. Orsaken till tillståndet är okänd. Försökspersonen har inte arbetat utanför hemmet på åtta år och uppbär nu sjukpension. Hon upplever talet som långsamt och trögt, hon ”snubblar på orden” och har svårt att få luften att räcka till, särskilt när hon är upprörd eller vid samtal med obekanta. Hon är mycket talgenerad och umgås därför mest med sin familj. Det är maken som sköter de flesta kontakterna utanför familjen. Hon har även lätta svårigheter att svälja tunnflytande dryck. Försökspersonens ataktiska dysartri präglas mest av avvikande prosodi med förlängda fonem och utjämnat betoningsmönster, monoton frasmelodi, sänkt taltempo, nedsatt koordination mellan andning och fonation, odistinkt artikulation med förvrängda eller överhoppade fonem, ett något förhöjt röstläge, instabil röstkvalitet samt intermittent förekommande nasala friktionsljud. Förståeligheten är mestadels god och dysartrin bedöms som lätt-måttlig. Enligt Dysartritestet framkom att mest framträdande avvikelser var inom områdena andning, oral motorik och förståelighet. Sammanlagd dysartripoäng före behandlingen var 0,76. 3.1.2. Försöksperson 2 Man med cerebellär ataxi som sedan cirka 6-7 år har besvärats av balanssvårigheter, ostadighet vid gång, nedsatt finmotorik i händer samt otydligt tal. Magnetresonanstomografi, MRT, har visat cerebellär atrofi framförallt i vermisregionen. Förändringen har hållit sig stabil sedan den senaste undersökningen för fyra år sedan. Vid lumbalpunktion fann man tecken på pågående neurodegenerativ sjukdom, något som kan ses vid cerebellär ataxi vid sen debut. Försökspersonen bor med sin familj. Han kan inte längre arbeta, främst på grund av balans- och koordinationssvårigheter i armar, händer och ben och har nu sjukpension. Den cerebellära ataxin anses troligen vara läkemedelsutlöst. Enligt försökspersonen tar luften slut när han pratar och han får ofta upprepa sitt tal för att omgivningen ska uppfatta vad han säger, speciellt i telefon. Försökspersonens ataktiska dysartri karaktäriseras främst av odistinkt artikulation med förvrängda eller överhoppade fonem, nedsatt talhastighet, låg röstvolym, bristande koordination mellan andning och fonation samt instabilt röstläge. Talet är delvis oförståeligt och dy5 Kärrholt & Lindblad: LSVT vid ataktisk dysartri sartrin bedöms som måttlig. Enligt Dysartritestet framkom att mest framträdande avvikelser var inom områdena andning, oral motorik, artikulation och förståelighet. Sammanlagd dysartripoäng före behandlingen var 1,42. 3.1.3. Försöksperson 3 Kvinna med cerebellär ataxi enligt magnetresonanstomografi, MRT gjord för fem år sedan samt sensorimotoriska symtom främst från benen. Försökspersonen har påverkan på talet, men även balansproblem och bredspårig gång. Hon är sjukpensionerad sedan fyra år tillbaka och bor ensam. Hon lever ett socialt aktivt liv med familj och vänner. Hon upplever främst talsvårigheter i form av odistinkt artikulation som förvärras framåt eftermiddagen, vid tal i telefon eller med obekanta. Luften tar slut när hon pratar och hon har även en hel del besvärande hosta i samband med tal och måltid, vilket tolkats som ett astmaliknande symtom. Försökspersonens ataktiska dysartri präglas mest av intermittent dysfonisk, pressad fonation med röstavbrott och hosta, nedsatt koordination mellan andning och fonation, tidvis odistinkt artikulation i form av förvrängda eller överhoppade fonem. Hon har även vissa sväljsvårigheter. Talförståeligheten är god. Dysartrin bedöms som lätt-måttlig. Enligt Dysartritestet framkom att mest framträdande avvikelser var inom områdena andning, fonation och oral motorik. Sammanlagd dysartripoäng före behandlingen var 0,81. Tabell 1. Översiktlig beskrivning av försökspersonerna och deras dysartriska besvär inför LSVT-behandlingen Diagnos Ålder Kön Antal år sedan sjukdomsdebut Antal år sedan dysartridebut Grad av dysartri Tal- och röstsymtom Fp 1 Fp 2 Fp 3 spinocerebellär ataxi cerebellär ataxi cerebellär ataxi 39 år Kvinna 10 år 10 år lätt-måttlig dysprosodi, långsamt taltempo, förhöjt röstläge, förvrängd artikulation, oregelbunden talandning, mest god förståelighet 56 år man 7 år 4 år måttlig odistikt artikulation, långsamt taltempo, låg talvolym, instabilt röstläge, oregelbunden talandning, nedsatt förståelighet 63 år kvinna 12 år 4 år lätt-måttlig dysfoniska inslag, röstavbrott, viss press, hosta, lätta artikulatoriska avvikelser, oregelbunden talandning, god förståelighet 3.2. Tillvägagångssätt Uppsatsen utgörs av en behandlingsstudie av tre personer med ataktisk dysartri där akustiska och perceptuella data samt självskattning av kommunikativ funktion samlades in före och efter LSVT. Vidare följdes också tre parametrar samt en kontrollvariabel under baslinje- och behandlingsperioden enligt single-subject studiedesign. De tre deltagarna kom vid tre inledande tillfällen för baslinjeinspelningar enligt de protokoll med textmaterial som sammanställts (se bilaga IV). Därefter genomgick de LSVTbehandlingen under vilken undersökningsdata samlades in en gång i veckan, före behandlingssessionens början. Veckorna efter avslutad behandling fick deltagarna komma tillbaka för tre avslutande inspelningar enligt samma protokoll som ovan. Vid två tillfällen, första baslinjemätningen innan behandlingen inleddes och första baslinjemätningen efter avslutad behandling, gjordes också en mer omfattande insamling av data, s.k. pre- och postdata (se tabell 2 och bilaga III). Försökspersonerna fick vid dessa två tillfällen även genomgå ett förståelighetstest, fylla i ett självsvarsformulär (se 3.3) samt genomgå Dysartritestet (Hartelius & Svensson, 1990). Efter avslutad behandling fick försökspersonerna även skriftligen svara på fem öppna frågor om hur de upplevt behandlingen. 6 Kärrholt & Lindblad: LSVT vid ataktisk dysartri 3.3. Testmaterial Inspelningsprotokoll med artikulationsuppgifter, högläsning av texten ”Ett svårt fall” med och utan brus, uthållen frikativa /s/, uthållen fonation på /a/, uthållen fonation på starkt /a/, stavelseupprepning (DDK), meningar för att mäta interbetoningsintervall (Inter-stress intervals, ISI) samt en bildsekvens (se bilaga III). Förståelighetstest (SWINT) (Lillvik, Allemark, Karlström & Hartelius, 1999), 10 meningar för respektive testtillfälle. Självsvarsformulär (SOFT) (Hartelius, Elmberg, Holm, Lövberg & Nikolaidis, 2008). Kortversion av inspelningsprotokoll för probeinspelning, med uthållen fonation på /a/, uthållen fonation på starkt /a/ samt stavelseupprepning (DDK) (se bilaga IV). Dysartritestet (Hartelius & Svensson, 1990). Fem öppna frågor om behandlingsupplevelsen. 3.3.1. SWINT - förståelighetstest SWINT (Swedish Intelligibility Test) (Lillvik et al., 1999) är ett datoriserat förståelighetstest på svenska för undersökning av dysartriskt tal på ord- och meningsnivå. I meningsdelen av testet, som användes i denna studie, valde datorn ut 42 slumpvisa ord ur tre ordbanker innehållande 100 substantiv, verb respektive adjektiv vardera. Dessa 42 ord sattes automatiskt samman till tio grammatiskt korrekta nonsensmeningar med fyra eller sex ord i varje fras. Exempel: “En våg peppade en käck grupp”. De tre försökspersonerna fick läsa tio nonsensmeningar (efter att först ha läst två testmeningar) före, respektive tio nya meningar efter, LSVT-behandlingsperioden. 3.3.2. SOFT - självsvarsformulär SOFT (Självsvarsformulär Om Förvärvade Talsvårigheter) (Hartelius et al., 2008), är ett kliniskt redskap för självskattning av hur patienter upplever sig själva och sina tal- och språkproblem. Formuläret är indelat i fyra delar, A till D, med viss förankring i ICF (Den Internationella Klassifikationen av Funktionstillstånd) med påståenden/frågor gällande: A - funktion; hur personen ser på egenskaperna i det egna talet och språket (12 påståenden). B - aktivitet och delaktighet; hur kommunikationen påverkas i social miljö, (12 påståenden). C - person- och omgivningsfaktorer; hur dessa påverkar tal och språk (6 påståenden). D - ålder, kön, utbildningsnivå, sysselsättning, sjukdomsorsak, debut m.m. Varje påstående i del A-C har fyra skalsteg som ger poäng: Stämmer inte alls (0), stämmer ibland (1), stämmer för det mesta (2), stämmer precis (3). Poängen för respektive del A-C summeras och delas med antal påståenden. För att räkna ut medelvärdet för hela självsvarsformuläret adderas medelvärdena för del A-C varefter dessa delas med tre. Då erhålls en kvot för en persons självupplevda svårigheter med tal och språk. Inför samt efter behandling tilldelades deltagarna i studien självskattningsformulär av utomstående neutral person att fylla i hemma. Samtliga frågeformulär återlämnades sedan till utomstående neutral person efter att de fyllts i. 3.3.3. Dysartritestet Dysartritestet (Hartelius & Svensson, 1990) är ett kliniskt bedömningsmaterial som omfattar bedömning av respiration, fonation, oralmotorisk förmåga, artikulation, prosodi och förståelighet. Utfallet redovisas i antal dysartripoäng och ger en uppfattning om inom vilka delar av röst- och talproduktionen patienten har sina svårigheter. Dysartritestet utfördes gemensamt av författarna under videoinspelning både före och efter LSVT. En konsensusbedömning gjordes utifrån det inspelade videomaterialet. 7 Kärrholt & Lindblad: LSVT vid ataktisk dysartri Meningsdelen i Dysartritestets förståelighetsdel ersattes dock med SWINT förståelighetstest. Antal dysartripoäng räknades ut enligt instruktionsmall för respektive moment och de mest avvikande dragen i tal- och röstfunktion identifierades för varje försöksperson. 3.3.4. Fem öppna frågor Efter behandlingsperioden med LSVT ombads deltagarna av en utomstående neutral person, att i hemmet skriftligen svara på fem öppna frågor rörande sina upplevelser av behandlingen och dess effekter. Svaren återlämnades till en utomstående neutral person efter ifyllande. Avsikten med dessa frågor var att deltagarna skulle få uttrycka sina tankar i egna ord. 1. 2. 3. 4. 5. Hur har du upplevt denna behandling? Har du märkt någon förändring i tal och röst efter denna behandling? Har behandlingen inneburit någon förändring i din kommunikationsförmåga? Har behandling inneburit någon förändring i ditt vardagliga liv? Skulle du rekommendera någon annan med samma typ av talstörning som du har att genomgå samma behandling? 3.4. Teknisk apparatur Vid inspelningen användes huvudburen mikrofon Sennheiser MKE2 på ett avstånd av 15 cm från mitten av munnen. Under högläsning med brus användes hörlurar Philips SHL9500. Brusstyrkan var 75 dB. Inspelningarna gjordes in i datorprogrammet Phog™ (Saven Hitech AB) och analyserades både i Phog™ och i Soundswell Core™ (Saven Hitech AB). Under behandlingsbesöken användes BOSS Tuner & Metronome TU-80 för mätning av tonhöjd, stoppur Origo (art.nr. 31-3768) för tidsmätning av uthållna vokaler, dB-mätare Precision Sound Level Meter, type 2235 (Brüel & Kjaer) för mätning av röststyrka samt kalkylprogrammet Microsoft Excel (2003/2007) för registrering av behandlingsdata. Vid statistisk bearbetning användes programmet SPSS 16.0. 3.5. Insamling av data Samtliga tal- och röstinspelningar (se tabell 2) av deltagarna före, under och efter behandlingsperioden utfördes av en av författarna (PL) i en ljudisolerad inspelningsstudio. Försökspersonerna fick följa skriftliga instruktioner enligt inspelningsprotokoll, där ett mer omfattande protokoll användes vid bedömningarna pre- och post-LSVT (bilaga III) och ett kortare endast omfattande probe/undersökningsdata för att följa ett mindre antal parametrar under baslinje och behandlingsfasen (bilaga IV). En gång före och en gång efter LSVTbehandlingen fick de även läsa tio olika nonsensmeningar ur SWINT förståelighetstest. När försökspersonerna var osäkra kring en uppgift gav testledaren muntligt förtydligande. Då användes samma formuleringar som var skrivna i mallen. Vid övningarna rörande stavelseupprepning instruerades försökspersonerna muntligen att göra dessa så snabbt och rytmiskt som möjligt. Probe/undersökningsdata (se tabell 2) samlades in en gång per vecka. Som kontrollvariabel valdes antal stavelser per sekund vid produktion av /ka-ka-ka/, vilka jämfördes med probe/undersökningsdata som mättes före, under och efter LSVT-behandlingen. 8 Kärrholt & Lindblad: LSVT vid ataktisk dysartri Tabell 2. Översikt över fördelning av talmaterial samt akustiska mått (pre, under och post behandling) TALMATERIAL PRE och BASLINJE AKUSTISKA MÅTT PROBE/UNDER- POST och SÖKNINGSDATA BASLINJE SPL (dB), 15 cm x x F0 omfång (STdB) x x Taltempo (ord/minut) x x SPL (dB), 15 cm x x F0 omfång (Hz) x x Taltempo (ord/minut) x x SPL (dB), 15 cm x x F0 omfång (Hz) x x x x Stavelseupprepning, diadochokinesi (DDK) Taltempo (ord/minut) Variabilitet i stavelseduration (variationskoefficient %) x x Läsning av meningar (ISI) Interbetoningsintervall (variabilitet i variationskoefficient %) x x Meningsläsning förståelighet (SWINT) % rätt tolkade av 10 lästa slumpvis utvalda fraser (Hartelius et al., 2008) x x Duration (millisekunder) x x x SPL (dB), 15 cm Instabilitet i fonationen, variationskoefficient av F0 x x x x x x x x x Textläsning Textläsning i brus Spontantal Uthållen Fonation på /a/ Kontrollbeteende (stavelseupprepning) Stavelser per sekund, /ka-ka-ka/ 3.6. Akustisk analys 3.6.1. Analys av pre- och postdata Båda författarna analyserade pre- och postinspelningsdata som, allt eftersom inspelningarna skedde, kodades och blandades slumpvis av en utomstående person. Endast PL analyserade probe/undersökningsdata allt medan behandlingen fortskred. För analys av den genomsnittliga röststyrkan i SPL (dB) före och efter LSVT utgick mätningen från högläsning av texten “Ett svårt fall”, med och utan brus samt berättande utifrån en bildsekvens. Samtliga pauser mellan ord klipptes bort från talmaterialet för att förhindra biljud i form av harklingar etc. från att förvränga spridningsmåtten för den egentliga röststyrkan. Medelvärde, standardavvikelse och typvärde räknades ut för röststyrkan. En annan metod för röststyrkemätning är att räkna på Leq SPL (medelljudnivån), vilken då analyseras direkt i Phog™ utifrån data som registreras i fonetogrammet. Fonetogram registrerar endast fonation som förekommer i 25 millisekunder eller mer och dessa Leq-värden brukar ligga en eller ett par dB över de värden som framkommer utifrån den metod som användes i denna studie. Röstomfånget mättes utifrån samma talmaterial som för mätning av SPL. Värden för lägsta (min) respektive högsta (max) tonvärde (Hz), fonationsarean mätt i STdB (variation i semitonhöjd och dB) och F0-medelvärdet registrerades från Phog™. Fonetogram används för att få en tvådimensionell bild av rösten avseende fonationsfrekvens och intensitet. Skillnader i Hertz-värden som uppmättes före och efter behandlingen omvandlades till semitoner, ST (Galembo). 9 Kärrholt & Lindblad: LSVT vid ataktisk dysartri Taltempo vid högläsning och spontantal före och efter LSVT mättes i ord per minut [antal ord/tid i sekunder * 60] utifrån högläsning av texten ”Ett svårt fall” (sammanlagt 89 ord), med och utan brus, samt spontant berättande till en bildsekvens. Via oscillogram i ljudfilen identifierades början och slutet av talet och läsningen. I samtliga filer redigerades pauser längre än 250 millisekunder bort (Goldman-Eisler, 1968). Angående variabilitet i stavelseduration vid diadochokinesi avsågs i denna studie variabiliteten för intervallet mellan varje stavelses början inklusive paus. Analysen gjordes utifrån cirka 15 stavelser /pa-pa-pa/, /ta-ta-ta/, /ka-ka-ka/ respektive /pa-ta-ka/ från inspelning före och efter LSVT. I enstaka fall användes färre stavelser vid analys då försökspersonerna inte producerade tillräckligt många stavelser i sekvens. Stavelseintervallen mättes i millisekunder. Vid mätning av /pa-ta-ka/ började alltid intervallet med /pa/ och slutade med /ka/. Den längsta, snabbaste och jämnaste stavelseföljden vid varje testtillfälle valdes ut. Varje stavelses början identifierades i oscillogram, varefter intervallet mellan dessa mättes. Som mått på variabiliteten beräknades variationskoefficient genom att dividera standardavvikelsen för stavelseduration med medelvärdet, multiplicerat med 100, [ sd / x¯ * 100 ]. Femtio procent av ljudfilerna duplicerades för kontroll av inter- och intrabedömarreliabilitet. Analysen av interbetoningsintervall utgick från fem s.k. ”ISI -meningar” (inter-stress interval) avpassade för att mäta jämnheten i de naturliga tidsintervall som finns mellan betonade ord i en fras på svenska. Varje fras hade fyra jämnt fördelade huvudbetonade ord och tre interbetoningsintervall. Exempel: “Bussens förare fick körkortet indraget”. Varje mening lästes två gånger. Analysen baserades på medelvärdet för interbetoningsintervallen från dessa två läsningar, både för respektive mening och för alla meningar sammanslagna. Interbetoningsintervallen mättes i millisekunder från varje betonad vokals början (Hartelius, Runmarker, Andersen & Nord, 2000). Variationskoefficient räknades ut genom att dividera standardavvikelsen för durationen av interbetoningsintervallen med medelvärdet, multiplicerat med 100, [ sd / x¯ * 100 ]. Trettio procent av ljudfilerna duplicerades som kontroll av inter- och intrabedömarreliabilitet. 3.6.2. Analys av probe/undersökningsdata Duration av uthållen vokal /a/ mättes i millisekunder på den längst uthållna vokalen samt på den starkast uthållna vokalen, enligt uppskattning i oscillogram. SPL i dB mättes på den längst uthållna vokalen /a/ samt på den starkast uthållna vokalen /a/. Båda mätningarna gjordes av den genomsnittliga röststyrkan på ”platån” i dB-signalen. Samtliga deltagare hade korta ansatser och slutade vokalerna tvärt. Variabiliteten i F0 räknades ut vid uthållen vokal /a/ för att undersöka om fonationen blev stabilare efter LSVT-behandlingen. Till detta användes den längst uthållna vokalen och mätningen gjordes på en extraherad F0-signal. Vid analys av dessa vokaler förekom ibland störningar i signalen, vilka gav utslag både en och två oktaver över egentlig F0-nivå. Därför lades ett filter vid 200 Hz för mansröst och vid 350 Hz för kvinnoröst vid samtliga analyser. Probe/undersökningsdata analyserades utifrån single case design-metodik där man bland annat kan se till trender i de olika behandlingsfaserna och procent icke överlappande data mellan före och efter intervention. Vid mätning av procent icke överlappande data identifierades de tillfällen vid post-baslinjeinspelning som inte överlappade något tillfälle från pre-baslinjeinspelning. Den procentuella andelen för dessa data räknades därefter ut. Antalet stavelser per sekund för kontrollvariabeln /ka-ka-ka/, mättes i intervall om cirka 5 sekunder. Maxprestation valdes. I några fall under pre-baslinjeinspelningarna fanns inte tillräckligt mycket material för intervall på 5 sekunder. Då valdes den sekvens som var längst. 10 Kärrholt & Lindblad: LSVT vid ataktisk dysartri 3.7. Perceptuell analys 3.7.1 Bedömning av talförståelighet Tre logopedstudenter, utan kännedom om försökspersonerna, fick genom hörlurar lyssna endast en gång på slumpvist ordnade inspelningar av totalt 72 nonsensmeningar från SWINT förståelighetstest och ortografriskt transkribera vad de uppfattade. Dessa lyssnarbedömningar jämfördes därefter med originalmeningarna. Endast 60 av nonsensmeningarna bedömdes då de övriga 12 var testmeningar. I de få fall försökspersonerna hade läst fel ur originaltexten utgick bedömningen från det fellästa ordet och inte målordet enligt testet. Alla ord som avvek från målordet räknades som felaktiga. En uträkning gjordes av andelen korrekt uppfattade ord i procent. 3.7.2 Bedömning av röst, artikulation och prosodi Ett protokoll sammanställdes med 14 angivna fonations-, artikulations- och prosodiparametrar som bedömdes ringa in försökspersonernas olika tal- och röstkaraktäristika (se bilaga V). Möjlighet fanns också att komplettera med två frivilliga tilläggsparametrar. Som förlaga användes protokoll från tidigare studie av röster med ataktisk dysartri (Schalling, Hammarberg & Hartelius, 2007). Duplicerade och slumpvis ordnade ljudfiler med högläsning av del av texten ”Ett svårt fall” före och efter LSVT skickades till två legitimerade logopeder med vana att bedöma dysartriskt tal. Dessa bedömare kände varken till försökspersonernas diagnos eller till syftet med denna studie. Sammanställda skriftliga instruktioner för hur testsituationen skulle genomföras, med avseende på volyminställning och ifyllande av protokoll, bifogades liksom definitioner av de olika bedömningsparametrarna (se bilaga VI). Bedömarna ombads göra en konsensusbedömning av deltagarnas grad av avvikelse i tal och röst beträffande fonation, artikulation och prosodi. Parametrarna skattades på 100 mm och 200 mm VA-skalor. Vid analys av resultaten för den perceptuella bedömningen uteslöts de tilläggsparametrar som bedömarna själva lagt till, eftersom dessa parametrar inte angavs för samtliga försökspersoner. Intrabedömarreliabiliteten för de duplicerade ljudfilerna beräknades för varje parameter. De parametrar vars korrelation understeg 0,8 togs bort för respektive försöksperson. 3.8. Behandlingsupplägg Den ena av författarna AK, med utbildning i LSVT-metoden, utförde behandlingen under handledning av certifierad LSVT-terapeut. Behandlingen var individuell och följde de gängse LSVT-principerna beträffande enkelhet i instruktionen genom bara ett kommando (”stark röst”), intensitet i träningsfrekvens, träningstid och träningskraft samt överinlärning i form av många repetitioner. Behandlingen bestod av 16 entimmestillfällen per person under ett tidsspann av 4-5 veckor (pga. kompensation för tre sjukdagar hos två av försökspersonerna). Behandlingens övergripande mål var att uppmuntra försökspersonerna att utveckla rösten både amplitud-, durations- och frekvensmässigt samt att tillämpa ökad röststyrka i vardagligt tal, s.k. carryover. Alla behandlingsprestationer kvantifierades i dB, sekunder och Hertz och fördes dagligen in i ett Excelark där medelvärde, standardavvikelse samt min- och maxvärden registrerades. Behandlingsutvecklingen kunde följas av försökspersonerna på ett sammanställningsdiagram i Excel samt genom digitala bandinspelningar på behandlingsrummets dator. Försökspersonerna uppmuntrades att, på skala 1-10, självkalibrera den ansträngning de kände krävdes för att uppnå adekvat röststyrka. Vikt lades vid att inte överskrida maxvärdet för stark röst, dvs. max 90 dB på 30 cm avstånd för uthållen fonation /a/ och max 80-85 dB på 30 cm avstånd för tal (Ramig & Fox, 2008). Varje tendens till forcerad fonation eller ogynnsamt röstbruk kunde hejdas i tid tack vare de frekventa behandlingstillfällena. 11 Kärrholt & Lindblad: LSVT vid ataktisk dysartri Tabell 3. Översikt över LSVT-behandlingens olika träningsmoment LSVTDagliga träningsuppgifter Hierarkiska övningar behandling starka glissando/tonsprång funktionella enkla ord och fraser, högläsning av allt Vecka 1-4 uthållna uppåt och nedåt fraser längre fraser, konversation, tillämpning /a/ alltmer utanför behandlingsrummet Hemuppgifter uthållet /a/, glissando, funktionella fraser, tillämpning Den första halvan av behandlingstimmen hade som syfte att forma och öva de dagliga träningsuppgifterna. Dessa bestod av stark uthållen fonation på /a/, uppåt- och nedåtgående glissando eller tonsprång samt tio självvalda vardagsfraser. Den andra delen av behandlingstimmen ägnades åt olika hierarkiska talstyrkeövningar i stigande svårighetsgrad. Materialet utgick delvis från varje försökspersons egna personliga intressen. Hemuppgifter delades ut och bestod av de dagliga träningsuppgifterna samt konkreta tillämpningsövningar för att uppmuntra försökspersonerna att använda den starka rösten integrerat i sina planerade dagliga aktiviteter och för att komma över eventuella undvikandebeteenden. 3.9. Statistisk analys Deskriptiva data, såsom medelvärden, standardavvikelser och variationskoefficienter, räknades ut i kalkylprogrammet Microsoft Excel, 2003/2007. För kontroll av intra- och interbedömarreliabilitet beräknades Pearsons produktmomentkorrelationskoefficient i statistikprogrammet SPSS 16.0 (Statistical Package for the Social Sciences). För hypotesprövning gjordes beroende t-test i statistikprogrammet SPSS 16.0. Trettio procent av ISI-meningarna, och femtio procent av DDK-data duplicerades för beräkning av inter- och intrabedömarreliabilitet. Samtliga röstexempel i den perceptuella lyssnarbedömningen duplicerades, kodades och presenterades slumpvis. 4. FORSKNINGSETISKA ÖVERVÄGANDEN Projektet granskades av den lokala etikrådgivande gruppen vid Enheten för logopedi och foniatri, Karolinska Institutet. Forskningsdeltagarna fick, efter att de tagit del av både skriftlig och muntlig information, på frivilliga grunder avgöra om de var beredda att delta i studien och fick lämna sitt skriftliga samtycke till deltagandet. De upplystes noga om att de när som helst kunde avbryta studien utan att deras fortsatta bemötande från kliniken skulle komma att förändras. Patientuppgifterna hanterades enligt sedvanlig sekretess, dvs. ingen obehörig person hade tillgång till personuppgifterna vilka behandlades konfidentiellt. Undersökningsdata kodades fortlöpande av utomstående varför personuppgifter ej kunde kopplas till dessa. Endast handledarna hade tillgång till ”kodnyckeln” som förvarades i låst skåp. Koden bröts först efter avslutad behandling då alla akustiska analyser var genomförda. 5. RESULTAT Nedan presenteras erhållna resultat för akustiska och perceptuella analyser, SWINT förståelighetstest, SOFT Självsvarsformulär, Dysartritestet samt svar på ”fem öppna frågor”. 5.1. Inter- och intrabedömarreliabilitet Korrelation räknades ut utifrån duplicering av trettio procent av mätningarna, för att kontrollera intra- och interbedömarreliabiliteten i mätning av stavelseduration. För intrabedömarreliabilitet var det en mycket stark korrelation, som i SPSS avrundades till 1,0, och god signifikans, α = 0,01. För interbedömarreliabilitet var korrelationen 0,98, vilket gav signifikans på α-nivå 0,01. 12 Kärrholt & Lindblad: LSVT vid ataktisk dysartri Intra- och interbedömarreliabilitet kontrollerades för mätning av interbetoningsintervall genom en korrelation av de duplicerade filerna (femtio procent). Det var mycket god korrelation för intrabedömarreliabiliteten, 0,996**, signifikant på α-nivå 0,01. Korrelation för interbedömarreliabiliteten låg på 0,993, med en signifikans på α-nivå 0,01. Korrelation gjordes för att kontrollera intrabedömarreliabilitet för den perceptuella konsensusbedömningen. Efter analys av korrelationen för respektive parameter sorterades de parametrar bort som hade en korrelation under 0,8. De togs bort för att de hade låg korrelation, vilket speglar att bedömarna inte var så säkra på att bedöma dessa parametrar. De borttagna parametrarna var ”läckande”, ”utjämnad betoning”, ”avvikande tal och röst”, ”talhastighet” samt ”oprecisa vokaler”. När sammanslagen korrelation gjordes för intrabedömarreliabilitet för återstående parametrar blev den 0,891, signifikant på α-nivå 0,01. 5.2. Akustiska data 5.2.1. Röststyrka i SPL (dB) I samtliga mätningar av röststyrka sågs en positiv förändring mellan före och efter LSVT, dvs. alla tre försökspersoner fick en starkare röst. I högläsning i brus var det dock en högst marginell skillnad varför den inte redovisas vidare. I t-test jämfördes genomsnittlig röststyrka för samtliga försökspersoner. Vid berättande till bilder var skillnaden mellan före och efter LSVT statistiskt signifikant (p = 0,02, α = 0,05) och vid högläsning av text fanns tendenser som tydde på en positiv effekt (p = 0,089, α = 0,05). Figur 2. Genomsnittlig röststyrka och standardavvikelse för samtliga försökspersoner vid högläsning av texten ”Ett svårt fall” samt berättande till en bildsekvens före och efter LSVT 5.2.2. F0-parametrar Fonetogrammen visar fonationsarean utifrån berättande till en bildserie. Utifrån Phog™ extraherades ett värde för fonationsarean (STdB), max-min-värden samt medelvärde för F0. För att fonation ska registreras som en punkt i fonetogrammet krävs att en stabil ton hålls i minst 25 millisekunder. Eftersom nedanstående fonetogram gjordes utifrån talmaterial blev inte alla korta ljud och röststyrkeförändringar i talet registrerade. Alltså ger bilderna endast en fingervisning om hur försökspersonernas röstregister såg ut. Dessutom producerade försökspersonerna olika mycket tal (mellan 23 och 121 ord), varför försöksperson 2 fick betydligt färre punkter än de andra två. I fonetogrammen ses fonationsarea före (mörkgrå), efter (ljusgrå) samt överlappande area (svart), dvs. där röst förekom såväl före som efter LSVT. 13 Kärrholt & Lindblad: LSVT vid ataktisk dysartri Fp 1 Area STdB Min F0 Max F0 Medel F0 PRE 105 123,5 349,2 250,4 POST 123 155,6 440 289,1 Figur 3 och Tabell 4. Fonetogram och data utifrån berättande till bildserie för fp 1 Fp 2 Area STdB Min F0 Max F0 Medel F0 77,8 130,8 97,6 PRE 92 77,8 164,8 113,5 POST 123 Figur 4 och Tabell 5. Fonetogram och data utifrån berättande till bildserie för fp 2 Fp 3 Area STdB Min F0 Max F0 Medel F0 138,6 261,6 191,7 PRE 104 148 146,8 311,1 210,7 POST Figur 5 och Tabell 6. Fonetogram och data utifrån berättande till bildserie för fp 3 För försöksperson 1 höjdes minvärdet med 4 semitoner (ST), maxvärdet med 4 ST och medelvärdet med 2,5 ST. Arean ökade med 18 STdB. För försöksperson 2 höjdes minvärdet med 0 semitoner (ST), maxvärdet med 4 ST och medelvärdet med 2,5 ST. Arean ökade med 31 STdB. För försöksperson 3 höjdes minvärdet med 1 semiton (ST), maxvärdet med 3 ST och medelvärdet med 1,6 ST. Arean ökade med 44 STdB. 5.2.3. Tal- och lästempo Taltempot vid högläsning höll sig oförändrat för försöksperson 1 och 3. Vid berättande till bilder var tempot lägre efter LSVT hos samtliga, men framför allt hos försöksperson 2. Förändringen för gruppen var inte statistiskt signifikant (p = 0,297, α = 0,05). 14 Kärrholt & Lindblad: LSVT vid ataktisk dysartri Figur 6. Taltempo mätt i ord/minut vid högläsning och berättande till bildsekvens före och efter LSVT för var och en av försökspersonerna 5.2.4. Diadochokinesi, variabilitet. Samtliga försökspersoners produktion av stavelser blev tidsmässigt jämnare efter LSVT vid produktion av /pa-pa-pa/ och /ta-ta-ta/. Försöksperson 3:s stavelseproduktion blev jämnare vid samtliga uppgifter. Figur 7. Variabilitet i stavelseduration, mätt i %, vid diadochokinesi /pa-pa-pa/, /ta-ta-ta/, /ka-ka-ka/ och /pata-ka/ från inspelning före och efter LSVT för var och en av försökspersonerna 5.2.5. Interbetoningsintervall – ISI Försöksperson 1 fick en ökad variabilitet, dvs. mer ojämna interbetoningsintervall, efter LSVT jämfört med före. Försöksperson 2 och 3 fick däremot mindre variabilitet, dvs. jämnare interbetoningsintervall. För gruppen blev variabiliteten mindre, men vid beroende t-test kunde man inte fastställa någon statistisk signifikans för den förändringen (p =0,307, α = 0,05). Skillnaden i förändring mellan de olika testmeningarna var dock relativt stor och de sista tre meningarna visade på bättre resultat än de första två. 15 Kärrholt & Lindblad: LSVT vid ataktisk dysartri Figur 8. Variabilitet i interbetoningsintervall, uttryckt som variationskoefficient i procent, vid högläsning av ISI-meningar före och efter LSVT för var och en av försökspersonerna samt för alla tre tillsammans 5.2.6. Uthållen vokal /a/ Hos samtliga försökspersoner förekom en ökning både i duration och genomsnittlig röststyrka vid uthållen fonation /a/. Förändringen i duration var statistiskt signifikant med en genomsnittlig differens på 6,45 s (p = 0,027, α = 0,05). Förändringen i SPL (dB) var inte statistiskt signifikant, men visade på positiva tendenser med en differens på 14,65 dB (p = 0,127, α = 0,05). Tid (s) PRE SPL (dB) POST Tid SPL (s) (dB) Fp 1 9,53 74 16,79 86,85 Fp 2 6,07 66,01 13,84 91,45 Fp 3 2,57 91,05 6,88 96,72 Figur 9 och Tabell 7. Uthållen vokal /a/ vid pre- och postinspelning. Skillnad i duration mätt i sekunder (s) och SPL (dB) för respektive försöksperson mellan före och efter LSVT 5.3. Undersökningsdata För de parametrar som följdes inom single subject study-designen, se figurer 10-12 nedan. Fp 1: Vid mätning av duration och röststyrka för uthållen vokal /a/ var det 100 % icke överlappande data mellan baslinje före och efter LSVT. Vid variabilitet i F0 var 66,67 % icke överlappande. Medelvärde för variabilitet i F0 i de tre baslinjemätningarna före LSVT var 2,6 % respektive 2,11 % efter LSVT. Artikulationshastigheten förändrades inte eller marginellt före och efter LSVT. 16 Kärrholt & Lindblad: LSVT vid ataktisk dysartri Figur 10. Värden för uthållen vokal /a/ mätt i sekunder (s), SPL (dB) och procent variabilitet i F0 samt antal stavelser per sekund vid stavelseupprepning av /ka-ka-ka/ som kontrollvariabel Fp 2. Vid mätning av duration och röststyrka för uthållen vokal /a/ samt vid variabilitet i F0 var det 100 % icke överlappande data mellan baslinje före och efter LSVT. Medelvärde för variabilitet, dvs stabilitet i F0 var 4,01% före och minskade till 1,62 % efter LSVT. Beträffande artikulationshastigheten kunde ingen eller marginell förändring vid /ka-ka-ka/ påvisas. Figur 11. Värden för uthållen vokal /a/ mätt i sekunder (s), SPL (dB) och procent variabilitet i F0 samt antal stavelser per sekund vid stavelseupprepning av /ka-ka-ka/ som kontrollvariabel 17 Kärrholt & Lindblad: LSVT vid ataktisk dysartri Fp 3. Vid mätning av duration och röststyrka för uthållen vokal /a/ var det 100 % icke överlappande data mellan baslinje före och efter LSVT. I figuren för uthållen vokal /a/ förekommer en sänkning i kurvan vid det probetillfälle då försökspersonen hade varit sjuk.Vid variation i F0 var 33,33 % icke överlappande data. Medelvärde för variabilitet i F0 före LSVT var 3,02 % och efter LSVT 2,68 %. Figur 12. Värden för uthållen vokal /a/ mätt i sekunder (s), SPL (dB) och procent variabilitet i F0 samt antal stavelser per sekund vid stavelseupprepning av /ka-ka-ka/ som kontrollvariabel Jämförelse i artikulationshastighet vid produktion av /ka-ka-ka/ före och efter LSVT gjordes som kontroll. Den genomsnittliga hastigheten före LSVT jämfördes med den genomsnittliga hastigheten efter LSVT. Ökningen för de tre försökspersonerna var 0,25 stavelser/sekund, en förändring som inte var statistiskt signifikant (p = 0,149). 5.4. Perceptuell lyssnarbedömning Perceptuell lyssnarbedömning av fonation, artikulation och prosodi mättes på 100 och 200 mm VA-skalor (se bilaga V) utifrån högläsning av del av texten “Ett svårt fall” före och efter LSVT. Bland de parametrar som redovisas förändrades samtliga positivt, i synnerhet för försöksperson 2. Störst undantag utgjorde parametrarna ”pressad” och ”taltonläge”, som för försöksperson 1 skattades som sämre efter LSVT-behandlingen. Den positiva förändringen var statistiskt signifikant för parametern ”korta fraser” (p = 0,031*, α = 0,05). Enligt perceptuell bedömning höjdes taltonläget och röststyrkan hos försöksperson 1 och 2 efter LSVT. Försöksperson 2 hade störst förändring och fick enligt bedömningen tydligt normaliserat tal efter LSVT på dessa parametrar. 18 Kärrholt & Lindblad: LSVT vid ataktisk dysartri Figur 13. Fp 1: Perceptuella parametrar sorterade i fallande ordning utifrån största positiva förändring på 100 mm (0 inte alls, 100 mycket) respektive 200 mm (-100 låg, 0 normal, 100 hög) VAS Figur 14. Fp 2: Perceptuella parametrar sorterade i fallande ordning utifrån största positiva förändring på 100 mm (0 inte alls, 100 mycket) respektive 200 mm (-100 låg, 0 normal, 100 hög) VAS Figur 15. Fp 3: Perceptuella parametrar sorterade i fallande ordning utifrån största positiva förändring på 100 mm (0 inte alls, 100 mycket) respektive 200 mm (-100 låg, 0 normal, 100 hög) VAS 19 Kärrholt & Lindblad: LSVT vid ataktisk dysartri 5.5. SWINT förståelighetstest Förståeligheten förbättrades efter behandling med LSVT för försöksperson 1 och 2 och försämrades marginellt för försöksperson 3. Sammanlagt uppnåddes högre procent förståelighet för de tre försökspersonerna efter behandling med LSVT, men förändringen var inte statistiskt signifikant (p = 0,370, α = 0,05). Fp 1: De felaktigt uppfattade orden karaktäriserades mest av förvrängda vokaler eller vokalduration, avsaknad av finala presens-/r/, svårigheter att markera junktion för sammansatta respektive icke sammansatta ord, något fall av avtonad frikativa och utelämnad retroflex. Fp 2: Talet kännetecknades av förvrängda vokaler och konsonanter, påtoning av klusiler och frikativor samt svårigheter att markera junktion. Fp3: Endast ett fåtal ord uppfattades felaktigt. Ett fall av frikativiserad velar klusil /k/, förväxling av /l/ till /r/ samt dentalisering av /g/. Figur 16 och Tabell 8. Andel korrekt uppfattade ord i procent vid högläsning av nonsensmeningar före och efter LSVT för var och en av försökspersonerna. I textrutan anges typ av feluppfattade fonem 5.6. SOFT självskattningsformulär Poängsumman i självskattningens samtliga deltest var för alla försökspersonerna lägre efter behandling jämfört med före, förutom deltest B (egen kommunikation i social miljö) hos försöksperson 3. Som grupp minskade försökspersonerna poängsumman i samtliga deltest och differensen varierade mellan 0,69-1,16. Ingen förändring var signifikant, men det fanns tendenser i positiv riktning. 20 Kärrholt & Lindblad: LSVT vid ataktisk dysartri Figur 17. SOFT Självsvarsformulär. Självskattning av tal och kommunikationsförmåga på skala 0-3 före och efter LSVT. I diagram 1-3 presenteras varje försöksperson individuellt. I diagram 4 visas samtliga försökspersoner A: egenskaperna i det egna talet och språket, B: egen kommunikation i social miljö, C: omgivande faktorer som påverkar det egna talet och språket 5.7. Dysartritestet Dysartritestet genomfördes före och efter LSVT-behandlingen och enligt resultatet minskade graden av dysartri för gruppen med i genomsnitt 0,36 poäng, vilket gav en näst intill statistiskt signifikant förändring, p = 0,051, α = 0,05. Tabell 9. Mest framträdande avvikelser i röst- och talproduktionen samt antal dysatripoäng (0-4 p) enligt bedömning före och efter LSVT-behandling Fp 1, kvinna Fp 2, man Fp 3, kvinna Mest framträdande avvikelser andning, oral motorik, andning, oral motorik, andning, fonation, före och efter LSVT förståelighet artikulation, förståelighet oral motorik Grad av dysartri före LSVT lätt-måttlig måttlig lätt-måttlig Grad av dysartri efter LSVT Dysartripoäng före LSVT Dysartripoäng efter LSVT Skillnad mellan genomsnittlig dysartripoäng före och efter behandling Tal- och röstsymtom lätt-måttlig 0,76 0,57 måttlig 1,12 0,86 Lätt-måttlig 0,81 0,39 0,99 - 0,63 = 0,36 (p = 0,051, α = 0,05) dysprosodi, långsamt taltempo, förhöjt röstläge, förvrängd artikulation, oregelbunden talandning, mest god förståelighet odistikt artikulation, långsamt taltempo, låg talvolym, instabilt röstläge, oregelbunden talandning, nedsatt förståelighet dysfoniska inslag, röstavbrott, viss press, hosta, lätta artikulatoriska avvikelser, oregelbunden talandning, god förståelighet Som ett delresultat kan konstateras att andningsmåtten för gruppen som helhet förbättrades med 0,52 poäng (1,52-1). Där kan bland annat ses en positiv utveckling efter LSVT, t.ex. avseende andningsmåttet för maximal duration vid expiratoriskt tryck mätt med tryckmätare (5 cm H2O). Detta värde steg för gruppen som helhet från 18,5 till 23 sekunder, att jämföras med genomsnittlig duration för en svensk normalgrupp; medel 31 sekunder (SD 14 sekunder, variationsvidd 6-73 sekunder (Claesson & Hellström, 1989). 21 Kärrholt & Lindblad: LSVT vid ataktisk dysartri Figur 18. Testprofiler för respektive försöksperson från Dysartritestet, 0-4 poäng 5.8. Svar på fem öppna frågor Samtliga försökspersoner skrev positiva svar på de frågor de blev tilldelade efter avslutad behandling, se tabell 10. Tabell 10. Fem öppna frågor kring behandlingen. Svaren till varje fråga står i slumpvis ordning Fråga 1: Hur har du upplevt denna behandling? Den har inneburit så mycket för mig och ändrat helt min syn på mitt tal. Att det kanske inte var så illa som jag trodde. Mycket positivt och bra. Mycket givande. Fråga 2: Har du märkt någon förändring i tal och röst efter denna behandling? Att det har blivit mycket bättre. Jag talar tydligare och starkare. Jag tycker att jag kan kontrollera rösten och talet nu. Jag är mycket mer positiv till talet nu. Fråga 3: Har behandlingen inneburit någon förändring i din kommunikationsförmåga? Jag drar mig inte för att kommunicera. Jag är absolut inte rädd för att prata nu. Det är roligt att prata och andra hör faktiskt vad jag säger. Ja. Fråga 4: Har behandling inneburit någon förändring i ditt vardagliga liv? Väldigt stor förändring. Det känns som jag har fått en stor del av livet tillbaks. Vi är två föräldrar nu i familjen. Mycket bättre. Talar lättare i telefon. Tänker på att tala starkt. Tänker på att öva talet. Fråga 5: Skulle du rekommendera någon annan med samma typ av talstörning som du har att genomgå samma behandling? Absolut Ja Självklart 5.9. Genomförande av behandlingen Samtliga försökspersoner var mycket behandlingsmotiverade och följde i stort sett de instruktioner och hemuppgifter de fick. I takt med att behandlingen framskred utvecklade deltagarna sina röster avseende både uthållen stark fonation, vidare grundtonsomfång och högre röststyrka vid tal. De märkte också successivt allt fler fördelar med att tillämpa en stark röst, dels för att de tyckte sig få ett mer kontrollerbart och förståeligt tal, dels för att de stärktes av de positiva kommentarer som de fick av sin omgivning. I terapivecka tre fick två av försökspersonerna övre luftvägsinfektion, som gav ett uppehåll på tre behandlingsdagar och gjorde att de efterföljande 2-3 sessionerna fick göras i reducerad form på grund av kvardröjande hosta och snuva. Behandlingen förlängdes med motsvarande tre dagar till totalt 16 dagar. En tillbakagång avseende röstteknik sågs efter sjukdomsperioden varför vissa behandlingsdelar fick repeteras. Alla tre försökspersonerna besvärades före behandlingen av att luften inte räckte till när de talade, varför de återkommande uppmanades att andas in före tal, helt i enlighet med in22 Kärrholt & Lindblad: LSVT vid ataktisk dysartri struktionerna vid LSVT. Samtliga försökspersonerna visade i handling att de vågade och kände sig alltmer bekväma i att prata med högre röststyrka även utanför behandlingsrummet. För mer ingående beskrivning av varje försökspersons individuella behandlingsresultat se bilaga A. 6. DISKUSSION De analyser som gjordes i denna studie valdes med avsikten att se om några förbättringar efter behandling med LSVT kunde fångas in gällande de tal- och röstsymtom som karaktäriserar ataktisk dysartri. Eftersom försökspersonerna i studien visserligen var diagnostiserade med ataktiskt dysartri, men hade något skiftande symtomprofiler varierade resultaten ibland mycket från person till person. På så vis kan man egentligen inte direkt generalisera dessa resultat, utan man måste se till individen och dess förmågor och förutsättningar. Vidare kan man diskutera utfallet i signifikansprövningar, när försökspersonerna utgör en mycket liten och inte helt homogen grupp. Skillnaderna i resultaten speglas rimligtvis i de statistiska data, varför man inte uppnår samma grad av signifikans som man skulle göra om gruppen presterade lika. Mot bakgrund av detta kan man argumentera för att de individuella förändringar som framkommit kan vara av större vikt än resultaten för de tre försökspersonerna sammanslagna som en grupp. 6.1. Frågeställningar Förändringar i röststyrka Alla tre försökspersonerna fick en signifikant starkare röst uppmätt i SPL (dB) efter behandlingen med LSVT, inte bara vid uthållen fonation på /a/ och högläsning, utan även när de berättade till en bildsekvens (se 5.2.1; 5.2.2; 5.2.6). Ökningen av röststyrkan vid berättande antydde att försökspersonerna började få ett mer automatiserat bruk av sin starka röst när de talade relativt spontant, även utan behov av yttre påminnelse. Motsvarande utfall uppmärksammades även under de tillämpningsövningar som ingick i LSVT-behandlingen då försökspersonerna visade att de kunde använda den starka rösten utanför behandlingsrummet. Ataktisk dysartri ger vanligen inte en försvagad röststyrka, vilket kan vara fallet vid Parkinsons sjukdom där den auditiva återkopplingen kan vara nedsatt (Boecker et al., 1999). Däremot har vi under behandlingen insett att det finns andra aspekter som påverkar röststyrkan hos denna patientgrupp, främst talgenans. Det förekommer att personer med ataktisk dysartri misstas för att vara alkohol- eller drogpåverkade (Duffy, 2005), vilket kan vara en bidragande orsak till att de ibland tonar ner sig själva och sitt tal. Det röstterapeutiska arbetet bör därför även inkludera motivationshöjande moment så att patienten själv ser att fördelarna med den starka rösten överväger nackdelarna med den uppmärksamhet som talet eventuellt kan väcka. Ofta är det t.o.m. lämpligt att personen med dysartri själv förekommer dessa möjliga kommentarer vid nya bekantskaper genom att inledningsvis informera om sin ataxi och tal- och röstsvårigheter. För försökspersonerna i denna studie var det relativt lätt att tillämpa den starka rösten, när de väl fått instruktioner om metoden och dess mekanism samt själva kände sig motiverade av de egna behandlingsframgångarna och omgivningens positiva reaktioner. Stabilitet i röst och tal Arean för röstläges- och röststyrkeomfånget mätt i STdB ökade för de tre försökspersonerna efter behandlingen. Detta resultat sammanvägt med svaret från den perceptuella bedömningen torde visa på en större variation med avseende på prosodi och röststyrka snarare än ett mer instabilt taltonläge (se 5.2.2; 5.4). Ett observandum är dock att i synnerhet försöksperson 1 23 Kärrholt & Lindblad: LSVT vid ataktisk dysartri samtidigt verkade flytta upp hela röstläget från sitt redan innan något förhöjda läge (se 5.2.2). Liknande stegring av grundtonsfrekvensen har noterats även hos normalpopulationen vid en höjning av röststyrkan (Dromey & Ramig, 1998) och blir en utmaning för logopeden att reglera. Angående taltempo under högläsning och berättande till bild var försöksperson 1 och 2 långsamma (se 5.2.3). De använde 122-130 ord/minut före behandlingen, vilket kan jämföras med svenska normalvärden för högläsning, medelvärde 177 ord/minut (SD 24) utan bortklippta pauser (Claesson & Hellström, 1989), och talhastighet i frisk kontrollgrupp, medelvärde 211 ord/minut (SD 26), bortklippta pauser (Schalling et al., 2007). Försöksperson 2 fick ett ännu mer långsamt tal efter behandlingen, något som även noterats i tidigare gjorda studier om effekter av LSVT vid ataktisk dysartri (Sapir et al., 2003), vid TBI och vid stroke (Wenke et al., 2008). Att taltempot sänktes torde ha sin förklaring i att försöksperson 2 tidigare reducerade konsonantkluster, utelämnade finala fonem, drog ihop flera ord samt utelämnade pauser i större utsträckning än efter behandlingen. Att öka amplituden för de artikulatoriska rörelserna och göra pauser på syntaktiskt adekvata ställen i frasen måste helt enkelt få ta mer tid och får ses som en positiv effekt av LSVT (Sapir et al., 2003). Anledningen till att försöksperson 2 fick en så pass låg talhastighet vid berättande till bildsekvens berodde troligen på att han räknade upp vad han såg hända, med många pauser, snarare än att berätta flytande. Ett sätt att komma runt det dilemmat skulle kunna vara att istället se till förändringar i artikulationshastighet snarare än i talhastighet genom att t.ex. mäta antal ord eller stavelser per minut. Man kan dessutom ta bort pauser som är längre än 250 millisekunder. Försöksperson 1 sänkte inte taltempot vid högläsning trots att hon höjde sin röststyrka från cirka 71 dB till 77 dB, något som kan ha bidragit till att röst och tal då upplevdes som mer pressade och avvikande i den perceptuella bedömningen och medverkade till ett förhöjt taltonläge. Det kan också tänkas att den höjda röststyrkan gav intrycket av en mer pressad fonation. Om så är fallet skulle denna person troligen klara av och vara hjälpt av en mer traditionell röstbehandling eller eventuellt prova rörfonation som komplement till LSVT för att minska på press och sänka taltonläget vid starkt tal. Utanför testsituationen upplevdes dock inte talet som pressat. Variabilitet vid diadochokinesi undersöktes för att se en eventuell förbättring i förmågan till jämna repetitioner av likadana eller motsatta talrörelser. Försöksperson 2 och 3 hade vid första inspelningen stora svårigheter att över huvud taget producera flera stavelser i sekvens av /pa-pa-pa/ osv. Därför blev analysmaterialet då begränsat till något förkortade stavelsesekvenser. I de interbetoningsintervall som mäter jämnheten i satsbetoning fick försöksperson 1 en något ökad variabilitet, dvs. mer ojämna interbetoningsintervall efter LSVT jämfört med före (se 5.2.5). Hon hade redan innan hon gick i behandling ett s.k. skanderande tal med utdragna fonem och utjämnade betoningsmönster och med ojämn satsbetoning som följd. Man kan spekulera i om höjningen av röststyrkan bidragit till den ökade ojämnheten i interbetoningsintervallen. Eftersom förändringen inte var signifikant och denna studie, oss veterligen, är den första som görs för att se effekterna av LSVT på en person med s.k. skanderande tal, är det än så länge för tidigt att dra några slutsatser om metodens eventuella effekter på detta temporala drag av prosodin. Utifrån probe/undersökningsdata noterades följande: Vid uthållen vokal /a/ ökade försökspersonerna sin röststyrka och duration samt fick en mer stabil, dvs. mindre varierande, grundton efter behandlingen. Detta resultat får oss att anta att koordinationen mellan andning och fonation förbättrats och givit ett mer konstant subglottalt tryck och en stabilare luftpelare att fonera på. För försöksperson 2 och 3 innebar den förbättrade durationen på uthållet /a/ att de tränade upp sin röstkondition så pass mycket att de hamnade inom normalspannet (se 24 Kärrholt & Lindblad: LSVT vid ataktisk dysartri 5.2.6;5.3). Medelvärde enligt svensk normering är 16 sekunder, (SD 6) med en variationsvidd mellan 5-34,5 sekunder (Claesson & Hellström, 1989). Perceptuellt uppfattade förändringar Intrabedömarreliabiliteten vid den perceptuella bedömningen varierade mellan olika parametrar, varför vi beslutade att ta bort de parametrar som hade ett r-värde under 0,8. När vi analyserade förändringar av perceptuella parametrar före och efter behandling visade det sig att de parametrar som uppvisade störst skillnad (differens 12,33-27,83 mm VAS) hade bra värden i intrabedömarreliabilitet (korrelation 0,83*-0,946**), vilket faller sig naturligt då tydliga skillnader vanligtvis är lättare att bedöma. Dessa parametrar innefattade korta fraser, instabilt taltonläge, avsaknad av klang, monotoni och oprecisa konsonanter. Detta talar för att det uppstått en perceptuellt skattningsbar skillnad mellan före och efter LSVT. Förändringen i korta fraser tyder på att försökspersonerna fick en bättre kontroll av inandningen före fonation och därmed ökade fraslängden. Dessutom hade de som grupp fått mer klangfulla röster. Med monotoni avsågs i denna studie att talet perceptuellt upplevs sakna normala förändringar av tonhöjd (se bilaga VI). Förändringen i F0 tyder på att försökspersonerna, samtidigt som de fick ett mer stabilt taltonläge, även utökade förmågan att hantera variationer i tonhöjd. Som tidigare nämnts var försökspersonerna inom många områden mycket olika och några perceptuella parametrar som var högst aktuella för en försöksperson var mindre aktuella för en annan. Medan försöksperson 2 och 3 t.ex. förbättrades beträffande avsaknad av klang, försämrades försöksperson 1 något. Detta ledde till en stor spridning i resultaten. Den perceptuella bedömningen gav en tydlig bild av försökspersonernas tal och röst. Försöksperson 1 fick i och med behandlingen en tätare, mer stabil röst. En del parametrar försämrades dock, vilket vi tror kan bero på försökspersonens vilja att prestera optimalt och hålla ett ”normalt” raskt lästempo. Därmed skapades en pressad röstkvalitet i förhöjt röstläge med ett mer utjämnat betoningsmönster. Försöksperson 2 talade tyst och försiktigt före behandling och förbättrades beträffande så gott som samtliga parametrar efter behandling, vilket tydligt speglades i den perceptuella bedömningen. Han fick en tydlig klangfull röst med adekvat röststyrka. Försöksperson 3 hade inför behandling en relativt god artikulatorisk funktion, men svårigheter med koordinationen mellan andning och fonation. Efter behandling hade hon längre fraser och mer klangfull röst. Förståelighet i tal Förståeligheten mättes med testet SWINT (se 5.5), där de tre lyssnarna varken hade hjälp av semantiska, kontextuella eller visuella ledtrådar, utan fick förlita sig enbart på den akustiska signalen efter en lyssning per nonsensfras. Resultaten på denna typ av prov kan ofta bli lägre än vid ett förståelighetstest med fraser som hålls samman av en semantiskt korrekt och mer förutsägbar mening (Lillvik et al., 1999). Varje ord skulle vara helt korrekt transkriberat för att bli godkänt, utan saknade eller utbytta fonem, varför ett flertal ord fick räknas bort i rättningen trots att de var förståeliga. Höga krav ställdes också på lyssnarnas koncentrationsförmåga, uthållighet och arbetsminne då de skulle memorera och hinna skriva ner totalt 72 fyrtill sexordiga fraser utan inre sammanhang. Försöksperson 2, som före behandling haft ett tidvis svårförståeligt tal, uppvisade en betydlig förbättring i andelen korrekt uppfattade ord, något som också överensstämde med de reaktioner han fått av sin omgivning avseende förståelighet i spontantalet. Även hos försöksperson 1 noterades en viss förbättring, medan försöksperson 3 redan hade ett så pass tydligt tal att endast en liten, sannolikt slumpmässig, försämring märktes. 25 Kärrholt & Lindblad: LSVT vid ataktisk dysartri Självskattning av kommunikativ funktion Enligt SOFT självsvarsformulär upplevde alla tre försökspersonerna betydande förbättringar i det egna talet och av sin kommunikationsförmåga efter LSVT (se 5.6). Endast försöksperson 3 rapporterade en försämring i del B då hon skattat förmågan ”att tala i en grupp av människor” som ett skalsteg sämre efter än före LSVT. Totalpoängen var dock i positiv riktning. Naturligtvis är det fullt möjligt att hon upplevt sig ha mer svårigheter att tala i grupp. Det är emellertid också en vanlig klinisk erfarenhet vid självskattning efter röstbehandling, att patienter uppfattar sig som sämre efter behandling än före, då de kommit att bli mer medvetna om sin röst och sitt tal. För en utvärdering av hur behandlingseffekten märktes i hemmamiljö hade det varit intressant med en anhörigenkät. Resultaten från SOFT självskattningsformulär visar att en behandling som påverkar funktion kan få stora konsekvenser utifrån ett aktivitets- och delaktighetsperspektiv (ICF, Den Internationella Klassifikationen av Funktionstillstånd). Försöksperson 1 beskrev sig som en social och pratsam person som före sjukdomsdebuten var aktiv både på fritiden och i arbetet. Talsvårigheterna gjorde att hon successivt började isolera sig och varken ville höras eller synas med risk för att göra bort sig eller bli uppfattad som att hon var berusad. Efter genomgången LSVT-behandling uppgav hon att hon i stort sett övervunnit sin talrädsla och återfått sin självständighet. Hon uppgav att hon använde sin starka röst i ca 70-80 % av den talade tiden och att den hjälpte henne ”ta fart” så att orden kunde komma ut lättare. Försöksperson 2 upplevde talet före behandlingen som ett handikapp, vilket gjorde att han drog sig för att prata, särskilt i telefonen, och blev mer inbunden. Under behandlingen lärde han sig att prata till sin omgivning med sin starka röst, vilket gjorde att folk lättare hörde vad han sa och att de inte behövde fråga om lika ofta. Detta kan ha bidragit till att han upplevde sig mer utåtriktad och tryggare i sin verbala kommunikation efter LSVT. Försökspersonen gör nu själv sina telefonärenden utan makans hjälp. Försöksperson 3 hade, trots sina talsvårigheter, fört ett aktivt socialt liv med släkt och vänner. Umgänget hade dock försvårats en del när hon inte kunnat göra sig förstådd, i synnerhet per telefon. Genom LSVT fick hon upp ögonen för att artikulation och röstklang bäst kommer till sin rätt med hjälp av ökad röststyrka. Hon fick därigenom en strategi för hur hon skulle gå till väga för att göra röst och tal hörda. 6.2. Vidare metoddiskussion I designen av denna studie (single subject design med pre- och postanalys) var försökspersonerna sina egna kontroller, varför kontrollgrupp inte ingick. En möjlighet för att öka tilltron till behandlingseffekten hade varit att förskjuta respektive försökspersons start i tid, genom en s.k. multiple baselines across subjects. Då hade man tydligare kunnat visa att förändringarna i analysdata berodde på LSVT-behandlingen och inte på en annan bakomliggande faktor. Tidsutrymme för en sådan administrering fanns dock inte inom ramen för detta magisterarbete. Istället användes en kontrollvariabel. Den valda kontrollvariabeln, antal stavelser per sekund vid produktion av /ka-ka-ka/, visade ingen statistiskt signifikant skillnad beträffande antal stavelser/sekund före och efter LSVT-behandlingen (se 5.3). Måttet kan därför ses som ett värde som inte förändrades nämnvärt jämfört med måtten för duration, intensitet och variabilitet i grundton vid uthållen fonation, vilket styrker att det var just behandlingsinsatsen som var orsak till de positiva förändringar som framkom. De akustiska data som samlades in under studiens gång sammanställdes och analyserades av författarna. Naturligtvis hade det varit önskvärt att denna utvärdering hade gjorts av en utomstående person. Reliabiliteten beaktades dock, genom att ljudfilerna kodades, blandades 26 Kärrholt & Lindblad: LSVT vid ataktisk dysartri slumpmässigt och duplicerades för att hindra författarna från att veta vilken inspelning, preeller post-LSVT som analyserades. Författare AK som stod för LSVT-behandlingen var aldrig synlig för försökspersonerna under inspelningssituationen och analyserade inte heller data under behandlingens gång, för att på så sätt förhindra en direkt påverkan på försökspersonerna. En konsensusbedömning av Dysartritestet gjordes av författarna efter genomgång av den videoinspelning som utfördes under testtillfället. Hade en utomstående logoped gjort bedömningen hade resultatet kunnat åberopas mer i studien. Dysartritestets utfall har därför inte enbart varit avgörande för tolkningen av behandlingsresultatet utan mer givit en fingervisning om inom vilket område försökspersonerna haft sina största svårigheter samt använts för att uppskatta graden av dysartri. De testmoment vars mätningar var av mer kvantitativ art, till exempel uthållen fonation, diadochokinesi och taltempo torde dock vara mer objektiva. Dysartriprofilen för varje försöksperson framgår tydligt i figur 18, med undantag för försöksperson 1 vars dysprosodi inte speglades i poängen, eftersom hon klarade av de enskilda prosodiuppgifterna. De tre patientbehandlingar som denna studie baserar sig på gjordes av en av författarna som nyligen hade genomgått utbildning i metoden. En mer erfaren behandlare kanske skulle ha fått ännu mer påtagliga behandlingseffekter. Å andra sidan är LSVT-metoden mycket välstrukturerad, varför utrymme för så stora variationer inte finns. Den verksamma dysartrilogopeden har emellertid fördelen av att ha en gedigen lyssnar- och bedömarerfarenhet, ett faktum som ytterligare talar för potentialen i LSVT-metoden. Efter två veckors behandling insjuknade två av försökspersonerna i övre luftvägsinfektion vilket gjorde att behandlingssviten avbröts och att efterföljande viktiga behandlingsdagar kom att gå på halvfart. Rösttekniken fick därefter delvis repeteras och motivationen hos vissa stärkas. Ingen förlängning av behandlingsperioden till fler än 16 dagar gjordes dock, något som annars rekommenderas enligt LSVT vid sjukdomsfrånvaro. Uppgiften i denna studie bestod i att utvärdera en 16-dagar lång LSVT-behandling, varför det inte ansågs försvarligt att öka antalet sessioner, oavsett sjukdom. Det är därför ovisst huruvida en behandlingsförlängning med några dagar hade visat sig positivt i post-LSVT-mätningarna. Det är annars inte helt ovanligt att sjukdom, eller annan orsak, många gånger leder till att LSVT-behandlingen avbryts, eftersom patientgruppen är sjukdomskänslig, kan ha rörelsehinder och vara beroende av färdtjänsten och dess punktlighet m.m. 6.3. Vidare resultatdiskussion Fysiologiska effekter av behandling enligt LSVT: Först bör det konstateras att även normalpopulationen får en bättre fonatorisk och artikulatorisk stabilitet vid stark fonation, varför fenomenet förefaller helt naturligt (Dromey & Ramig, 1998). Vid skada i den cerebellära kontrollkretsen försvåras inlärning, kontroll och koordination av de muskelrörelser som svarar för andning, fonation, prosodi och artikulation vid tal. Kanske LSVT-tekniken kan kompensera för denna brist? Då fokus är ”stark röst” åstadkommer patienten automatiskt en djup inandning, och stark fonation triggar troligen även stora muskelrörelser uppåt i talapparaten. Följden blir en förbättrad talandning, effektivare stämbandssvängningar, en varierad prosodi och mer exakta artikulatoriska rörelser, vilket ger tydligare differentiering av språkljud. En välfungerande andning måste ses som en grundförutsättning för tal. Eftersom vitalkapaciteten vid ataktisk dysartri ofta är nedsatt, liksom koordinationen mellan de olika andnings- och fonationsmusklerna, händer det ofta att tal initieras på en för låg lungvolym med påföljd att luften inte räcker till. Även uttröttbarheten ökar, vilket ger avtagande röststyrka och andningspauser på syntaktiskt felaktiga ställen (Duffy, 2005). Dessa symtom passar väl in på samtliga tre försökspersonerna i denna studie. Genom intensiv träning av djup inand27 Kärrholt & Lindblad: LSVT vid ataktisk dysartri ning före stark fonation, maximalt uthållen fonation på /a/ och glissando enligt LSVT, förefaller de ha ändrat sitt andningsmönster och ökat sin röstkondition betydligt i form av större vitalkapacitet, ett mer adekvat utandningstryck, längre fraser och mindre uttröttbarhet. Detta visar sig både i akustiska och perceptuella mätningar (se 5.2.6; 5.3; 5.4). Vid undersökning med Positron Emission Tomografi, (PET) av personer med Parkinsons sjukdom före och efter LSVT-behandling sågs en överföring av aktivitet från kortikala motorpremotorområden till förmån för basala ganglierna och främre insularegionen. (Liotti et al., 1999). En fråga som väcks är om liknande reorganisation och avlastning av kortikala områden skulle kunna ses även för ataktisk dysartri efter LSVT. LSVT-behandlingens upplägg: Den konventionella tal- och röstbehandlingen som vanligen praktiseras under ett eller ett par tillfällen i veckan och bygger på en stegvis inlärning av moment som andning, hållning, bukflank-stöd, riktning, fraslängd, kan vara för komplicerad för en person som har patologiska svårigheter med kontroll och koordination av olika muskelgrupper. Metodinnehållet i LSVT följer enkelhet genom bara en instruktion (”stark röst”), intensitet i frekvens, träningstid och ansträngning samt överinlärning i form av många upprepningar. Att träna på inandning före stark fonation upp till hundra gånger per behandlingsdag och uppemot femtio gånger under icke behandlingsdag ger stora möjligheter till ett ändrat andnings- och fonationsmönster som i sin tur automatiskt genererar övriga bonuseffekter i form av bättre stämbandssvängningar, tydligare tal m.m. Kraft läggs också på att dagligen kvantifiera behandlingsframgångarna så att personen får insikt i metodens verkan och känner motivation att kämpa vidare. Att kalibrera röststyrkan till rätt nivå är också viktigt för personens framtida självständighet som sin egen LSVT-terapeut (Fox et al., 2002). Inom LSVT flyttas behandlingen successivt utanför behandlingsrummet, vilket gör att personen känner stöd från terapeuten när den börjar praktisera tal med stark röst i ”verkligheten”. Även för terapeuten är det värdefullt att se hur personen tillämpar den inövade tekniken samt vilka eventuella reaktioner talet väcker i omgivningen. Hemuppgifterna har också en viktig roll, då de anpassas och integreras i de vardagliga rutinerna och följs upp noggrant av terapeuten. Man lever alltså med LSVT under veckans alla dagar i fyra veckor, en säkerligen nödvändig förutsättning för att ändra på ett beteende. Utifrån indelningen av de typiska talkarakteristika vid ataktisk dysartri i tre kluster (se 1.3) förefaller det som om var och en av försökspersonerna i denna studie i huvudsak representerade varsin del av triaden, även om de också hade drag från de övriga klustren. Försöksperson 1 hade mest utmärkande temporala prosodiska svårigheter, försöksperson 2 hade främst en odistinkt artikulation och försöksperson 3 hade övervägande besvär med den fonatorisk-respiratoriska delen (se 3.1). Sammanfattande kan sägas att samtliga försökspersoner fick bättre koordination mellan andning och fonation (se 5.3; 5.4; 5.7), ökad stabilitet i talet i flera avseenden liksom bättre eller bibehållen förståelighet (se 5.5). Försöksperson 2 och 3 blev hjälpta av LSVT beträffande sina huvudsakliga svårigheter med artikulation respektive fonation-respiration, medan försöksperson 1 snarare fick en viss försämring i sitt dysartriska huvuddrag, nämligen prosodiska svårigheter avseende temporal kontroll (se 5.2.4; 5.2.5). Samtidigt som försöksperson 1 var den som blev minst hjälpt beträffande sin dysprosodi var hon den som ur ett ICF-perspektiv verkade ha dragit mest nytta av LSVT-behandlingen (se 5.6). Hon var också den som hade bäst duration och kontroll över sin röst vid uthållen fonation på /a/ och glissando under LSVT-behandlingen. Hennes uppåtgående glissandi var mycket jämna och hon lärde sig även smyga över registerskarven utan svårigheter. Försöksperson 3 däremot, som inte hade avvikande prosodi, hade betydligt större svårigheter att göra glissando och föredrog att ha terapeuten som modell eller att göra tonsprång. 28 Kärrholt & Lindblad: LSVT vid ataktisk dysartri Det framgår således att patientgruppen är heterogen i fråga om både förmågor och symtom, vilket styrker att patienter med ataktisk dysartri kan ha något varierande symptombild. Som förklaring till olikheterna kan man dels tänka sig olika grad av dysartri, men även skadans placering inom den cerebellära kontrollkretsen kan spela in, liksom typ av störning samt om den bakomliggande sjukdomen orsakat en fokal eller en mer generell lesion (Duffy, 2005). Man kan spekulera i om behandlingseffekten vid LSVT är lika stor för alla subtyper, eller delsymtom, vid ataktisk dysartri. Samtliga försökspersoner i denna studie föreföll få en bättre fungerande talandning, en stabilare, mer klangfull och starkare röst, ett tydligare, mer förståeligt tal och en förbättrad kommunikativ förmåga efter LSVT, vilka är faktorer som nog ändå utgör ett stort steg på vägen mot ett mer funktionellt tal. 6.4. Förslag till framtida studier Vidare studier bör göras för att utvärdera effekten av LSVT beträffande det avvikande temporala prosodiska draget som är vanligt förekommande vid ataktisk dysartri, samt för att undersöka eventuella förbättringar avseende andningskapaciteten. Studierna bör göras med inriktning på direkt mätning av olika andningsparametrar, ord- och satsbetoning samt stavelseupprepning, där fler deltagare än vad som varit möjliga inom ramen för detta magisterarbete medverkar. Dessutom skulle en uppföljning av denna studies tre patienter inom en sex till niomånadersperiod vara önskvärd, för att utvärdera om en långsiktig verkan av behandlingen kan ses. SLUTSATSER De tre deltagarna i denna studie fick en starkare, stabilare och mer klangfull röst samt ett tydligare och mer förståeligt tal efter LSVT-behandlingen. Dessutom sågs en stärkt kommunikativ förmåga enligt självskattning, vilket tyder på att behandlingen givit deltagarna en ökad livskvalitet. Positiva förändringar sågs således inom två av de tre symtomkluster som kännetecknar ataktisk dysartri; artikulation och fonation-prosodi. Dessa förbättringar överensstämmer i stort med resultat från en tidigare gjord fallstudie avseende LSVT vid ataktisk dysartri, liksom vid Parkinsons sjukdom och andra neurologiska tillstånd som undersökts. Intressant är också att talandningen, mätt huvudsakligen med indirekta mått, förefaller ha förbättrats. Då deltagarantalet i denna studie är begränsat bör generaliseringar av resultaten till andra personer med ataktisk dysartri göras med viss försiktighet. TACK Vi vill först och allra främst tacka våra kära försökspersoner liksom våra hängivna och tålmodiga handledare Ellika Schalling och Kerstin Johansson! Vår tacksamhet går även till Kicki Hedestedt, Camilla Welander och Hans Larsson för all värdefull hjälp, logopederna Malin Lillvik och Malin Sixt-Börjesson i Göteborg för perceptuell bedömning, statistikkonsult Emma Bäck på SU, Lennart Neovius på Saven Hitech, Svante Grankvist för fonetikkonsultation, Per Östberg som hjärna lånade ut sina bilder, våra kurskamrater Helena BjöreliusHort, Emma Söderman och Stina Carlsson samt sist men inte minst till våra kära familjer som fått stå ut med allt datorknattrande. 29 Kärrholt & Lindblad: LSVT vid ataktisk dysartri REFERENSLISTA Boecker, H., Ceballos-Baumann, A., Bartenstein, P., Weindl, A., Siebner, H., Fassbender, T., et al. (1999). Sensory processing in Parkinson’s and Huntington’s disease: Investigations with 3D H(2)(15)O-PET. Brain, 122, 1651-1665. Claesson, K. & Hellström, C. (1989). Utprövning av dysartritest på normalgrupp. Göteborg: Institutionen för logo-pedi och foniatri, examensarbete. Darley, F.L., Aronson, A.E. & Brown, J.R. (1975). Motor Speech Disorders. Philadelphia: W.B. Saunders Co. Dromey, C. & Ramig, L.O. (1998). Intentional changes in sound pressure level and rate: their impact on measures of respiration, phonation and articulation. Journal of Speech, Language, Hearing and Respiration, Oct;41(5): 1003-1018. Duffy, J. (2005). Motor Speech Disorders: Substrates, Differential Diagnosis, and Management. 2nd Edition. St Louis, MO, Elsevier Mosby. El Sharkawi, A., Ramig, L., Logemann, J., Pauloski, B., Rademaker, A., Smith, C., et al. (2002). Swallowing and voice effects of the Lee Silverman Voice Treatment (LSVT): a pilot study. Journal of Neurology, Neurosurgery and Psychiatry, 72(1), 31-36. Fox, C., Boliek, C. & Ramig, L. (2005). The impact of intensive voice treatment (LSVT) on speech intelligibility in children with spastic cerebral palsy [abstract]. Movement Disorders, 20(10), 149. Fox, C., Morrison, C., Ramig, L. & Sapir, S. (2002). Current perspectives on the Lee Silverman Voice Treatment (LSVT) for individuals with idiopathic Parkinson disease. American Journal of Speech-Language Pathology, 11, 112-113. Galembo, A. C-H-C Inharmonic Converter (TASK 1). HYPERLÄNK. www.geocities.com/CapeCanaveral/Lab/8779/chc1.html Goldman-Eisler, F. (1968). Psycholinguistics: Experiments in Spontaneous Speech. New York: Academic Press. Hansson, E., Yorkston, K. & Beukelman, D. (2004). Speech supplementation techniques for dysarthria: a systematic review. Journal of Medical Speech-Language Pathology, 12(2), ix-xxix. Hartelius, L., Elmberg, M., Holm, R., Lövberg, A.-S. & Nikolaidis, S. (2008). Living with dysarthria: evaluation of a self-reported questionnaire. Folia Phoniatrica et Logopedica, 60(1), 11-19. Hartelius, L., Runmarker, B., Andersen, O. & Nord, L. (2000). Temporal speech characteristics of individuals with multiple sclerosis and ataxic dysarthria: „scanning speech‟ revisited. Folia Phoniatrica et Logopaedica 52, 228-238. Hartelius, L. & Svensson, P. (1990). Dysartritestet. Stockholm: Psykologiförlaget AB. Kolb, B. & Wishaw, I. (2003), Fundamentals of Human Neuro psychology, 5th Edition. New York: Worth Publish-ers. Lillvik, M., Allemark, E., Karlström, P. & Hartelius, L. (1999). Intelligibility of dysarthric speech in words and sen-tences: development of a computerised assessment procedure in Swedish. Logopedics Phoniatrics Vocology, 24(3), 107-119. Liotti, M., Vogel, D., Ramig, L., New, P., Cook, C., Ingham, R.J., et al. (2003). Hypophonia in Parkinson's disease: neural correlates of voice treatment revealed by PET. Neurology, 60, 432-440. Logemann, J. (1998). Evaluation and Treatment of Swallowing Disorders, 2nd Edition. Austin, TX: Pro-Ed, Inc. Lännergren, J., Ulfendahl, M., Lundeberg, T. & Westerblad, H. (2005). Fysiologi. 3e uppl. Lund: Studentlitturatur. Merle Coupé Audo, C. (2004). Applying the Lee Silverman Voice Treatment (LSVT) to the Down syndrome popu-lation: a single-subject design. (Ej publicerad. Del av doktorsavhandling). Petska, J., Robinson, T., Halpern, A., Ramig, L. & Fox, C. (2006). LSVT and children with Down syndrome: pre-liminary findings. (Ej publicerad). Ramig, L.O. & Fox, C. (2008). LSVT LOUD Training and Certification Workshop, (2:28, 2:39). Ramig, L.O., Fox, C. & Sapir, S. (2008). Speech treatment for Parkinson’s disease. Expert Rev Neurother. 8(2):297-309. Sapir, S., Pawlas, A., Ramig, L., Seeley, E., Fox, C. & Corboy, J. (2001). Effects of intensive phonatoryrespiratory treatment (LSVT®) on voice in two individuals with multiple sclerosis. Journal of Medical Speech Language Pathology, 9, 141-151. Sapir, S., Spielman, J., Ramig, L., Hinds, S., Countryman, S. & Fox, C. (2003). Effects of the Lee Silverman Voice Treatment (LSVT) on ataxic dysarthria: a case study. American Journal of Speech-Language Pathology, 12, 387-388. Saven Hitech AB. HYPERLÄNK www.savenhitech.se Schalling, E., Hammarberg, B. & Hartelius, L. (2007). Perceptual and acoustic analysis of speech in individuals with spinocerebellar ataxia (SCA). Logopedics Phoniatrics Vocology, 32, 31-46. 30 Kärrholt & Lindblad: LSVT vid ataktisk dysartri Schuenke, M., Schulte, E. & Schumacher, U. (2007). Atlas of Anatomy: Head and Neuroanatomy. Stuttgart, New York: Thieme. Sjödén, S. (1995) Hjärnan. Malmö: Brain Books AB. Smith, M., Ramig, L., Dromey, C., Perez, K. & Samandari, R. (1995). Intensive voice treatment in Parkinson dis-ease: laryngostroboscopic findings. Journal of Voice, 9(4), 453-459. Wenke, R., Theodoros, D. & Cornwell P. (2008). The short- and long-term effectiveness of the LSVT for dysarthria following TBI and stroke. Brain Injury, 22(4), 339-352. Yorkston. K., Hammen, V., Beukelman, D. & Traynor, C. (1990). The effect of rate control on the intelligibility and naturalness of dysarthric speech. Journal of Speech and Hearing Disorders, vol. 55 (aug), 550-560. Yorkston, K., Spencer, K. & Duffy, J. (2003). Behavioral management of respiratory/phonatory dysfunction from dysarthria: a systematic review of the evidence. Journal of Medical Speech-Language Pathology, 11(2). 31 Kärrholt & Lindblad: LSVT vid ataktisk dysartri Bilaga A LSVT-behandling fp 1: Försökspersonen var mycket behandlingsmotiverad och fullföljde terapiupplägget och hemträningen med stor entusiasm. Hon kunde med lätthet hålla ut starka, klangfulla, långa /a med stabilt subglottalt tryck, kunde utöka tonspannet både uppåt och nedåt på ett mycket kontrollerat och jämnt sätt samt tog till sig den starka rösten som talstrategi. Behandlingsfokus låg främst på att använda den starka rösten med bibehållen varierad prosodi utan att gå upp för mycket i tonläge. Särskild vikt lades vid att andas in före tal så att luften skulle räcka frasen ut. Försökspersonen kände själv att orden kom ut lättare när hon ”tog fart” med högre röststyrka. Efter avslutad behandling hördes en positiv förändring i attityd och säkerhet i rösten. LSVT-behandling fp 2: Försökspersonen var mycket motiverad till att genomgå behandlingen och följde de rekommendationer och gjorde i stort sett de hemuppgifter han fick. Efter de två första behandlingsveckorna fick han en övre luftvägsinfektion, vilken gav ett terapiuppehåll på tre dagar i vecka tre. Träningsintensiteten fick även reduceras under de efterföljande dagarna på grund av hosta och snuva. Behandlingen förlängdes med motsvarande tre dagar till totalt sexton dagar. Efter förkylningen hade han vissa svårigheter med att hitta styrningen för uthållet /a/ som tenderade att bli ett uppåtgående glissando. Att fonera efter modell eller CD-inspelning underlättade kontrollen av tonen. Uppåtgående och nedåtgående glissando fungerade bra. Behandlingsfokus låg på att träna inandning före tal samt att motivera försökspersonen till att behålla den starka rösten under hela yttrandet och mer generellt under dagen för att omgivningen skulle förstå honom. På grund av försökspersonens synnedsättning och ovana vid att läsa lades även vikt vid att hitta enkla lässtrategier för att underlätta röstträningen. LSVT-behandling fp 3: Försökspersonen var mycket motiverad till att medverka i behandlingen och följde de råd och hemuppgifter hon fick. Hon var under drygt halva behandlingstiden emellertid mer fokuserad på tydligheten snarare än styrkan i talet och ville inte gärna tala med stark röst fullt ut hemma av rädsla för att ”ta för stor plats”. Med hjälp av bandinspelningar och motiverande samtal fann hon dock att tal och röst automatiskt klingade bättre och tydligare med stark fonation. I terapivecka tre fick hon en övre luftvägsinfektion, som gav ett uppehåll på tre behandlingsdagar och gjorde att de efterföljande två sessionerna fick göras i reducerad form på grund av kvardröjande hosta och snuva. Behandlingen förlängdes med motsvarande tre dagar till totalt 16 dagar. Försökspersonen hade initialt stora svårigheter att göra uthållen fonation på /a/ på grund av abrupta fonationsavbrott och hosta. Med hjälp av enkla, korta blås- och andningsövningar förbättrades koordinationen mellan in- och utandning och hon kunde slutligen oftast hålla ut tonen i ca 4-10 sekunder med hög röststyrka (M 90 dB). Vid uppåt- och nedåtgående glissando hördes mer sällan dessa plötsliga röstavbrott följda av hosta. Vissa svårigheter att styra tonerna rätt märktes vid glissandoövningarna, varför dessa ofta gjorts efter modell. Nedåtgående glissando ersattes med ett nedåtgående tonsprång på “hallå”. Försökspersonen kände sig stärkt av att kunna ta toner hon inte visste hon hade (147 Hz-784 Hz). Stort fokus i behandlingen låg på att koordinera andning och fonation genom träning av inandning före tal samt kortare fraser. När försökspersonen ökade sin röststyrka, t ex under rollspel, minskade det ansträngda och pressade intrycket av talet och rösten klingade mer fritt utan så många fonatoriska avbrott. i Kärrholt & Lindblad: LSVT vid ataktisk dysartri Bilaga I Informationsbrev Härmed tillfrågas du om deltagande som försöksperson i en studie om effekten av en intensiv behandlingsmetod för att förbättra tal- och röstfunktionen. Vi är två logopedstudenter som skriver en magisteruppsats om detta ämne, under handledning av leg. logoped/med. dr. Ellika Schalling och leg. logoped Kerstin Johansson. Behandlingen, the Lee Silverman Voice Treatment (LSVT), är utarbetad för personer med Parkinsons sjukdom. Den går ut på att man tränar röststyrkan intensivt för att förbättra tal- och röstfunktionen. Vi är intresserade av att undersöka huruvida denna metod kan ge resultat även för personer med påverkan på talet till följd av skada eller sjukdom i lillhjärnan. Vi söker därför personer som hör till denna patientgrupp och som är intresserade av att delta i studien. Att medverka som försöksperson innebär att du genomgår en behandlingsperiod om fyra veckor med LSVT. Tal- och röstfunktionen och även andningsfunktionen kommer att undersökas före och efter behandlingen. Inspelningar av tal och röst görs också vid flera tillfällen under studieperioden. LSVT-behandlingen görs på Logopedkliniken, på Karolinska Universitetssjukhuset, Huddinge, av en av oss logopedstudenter under handledning av leg. logoped Kerstin Johansson, certifierad LSVT-terapeut. Alla inspelningar och andra undersökningar görs också på Logopedkliniken. Studiens upplägg: LSVT-behandlingen omfattar att du kommer till Logopedkliniken en timme per dag, måndag – torsdag under fyra veckor, vecka 4-7, 2009. Du gör dessutom dina röstövningar hemma sju dagar i veckan, 10 min per dag under behandlingsdagar och 2 x 10 min per dag under behandlingsfria dagar. En gång i veckan, i samband med behandlingen kommer det att göras en kort ljudinspelning av tal och röst. Innan själva behandlingsperioden påbörjas kommer du till Logopedkliniken vid tre tillfällen. Vid första tillfället görs en undersökning av tal- och röstfunktion, undersökning av andningsfunktion, samt ljudinspelning av tal och röst. Du får också fylla i en enkät om hur du upplever att din röst och ditt tal fungerar. Vid andra och tredje tillfället före behandlingsstarten görs bara en ljudinspelning av tal och röst. Efter att behandlingsperioden avslutats kommer du också till Logopedkliniken vid tre tillfällen och får göra undersökningar och ljudinspelningar på samma sätt som före behandlingen. Du får då också svara på några frågor om hur du upplevt behandlingen. De data som samlas in behandlas konfidentiellt, d v s dina personuppgifter går inte att koppla till insamlade data. Din medverkan är givetvis helt frivillig och du kan när som helst avbryta deltagandet utan någon speciell förklaring. Avbrutet deltagande kommer inte på något vis påverka din kontakt med kliniken. Du debiteras endast patientavgift för de gånger du får behandling. Har du frikort gäller förstås detta på vanligt sätt. Har du frågor om studien går det bra att kontakta våra handledare Ellika Schalling, leg logoped/med dr, tfn: 08/585 87411 och Kerstin Johansson, leg. logoped, tfn: 08/585 81559 Med vänlig hälsning Petter Lindblad och Anna Kärrholt, logopedstudenter vid Karolinska Institutet, Stockholm ii Kärrholt & Lindblad: LSVT vid ataktisk dysartri Bilaga II Samtycke Jag har tagit del av bifogad information och ger mitt samtycke till att delta i forskningsprojektet ”Effekter av behandling med intensiv röstterapi (the Lee Silverman Voice Treatment [LSVT]) på rösten och talet hos patienter med talsvårigheter i samband med skada/sjukdom i lillhjärnan. Jag kan när som helst avbryta min medverkan i studien, utan att det påverkar mina nuvarande och fortsatta behandlingsinsatser på Logopedkliniken. Jag tillåter också att information kring min sjukdom får inhämtas från behandlande läkare samt ur journalhandlingar. ______________________ Ort, datum __________________________________ Namnteckning __________________________________ Namnförtydligande iii Kärrholt & Lindblad: LSVT vid ataktisk dysartri Bilaga III Dysartri normalmall 1. Tala om vad du heter, när du är född och dagens datum. 2. Läs följande meningar: Pappa målar bilen En fin västanvind Damen sitter på tåget Sjömannen jämrade sig av köld Goda kakor åt hungriga magar Sven skrattade när den spräckliga katten strök förbi husknuten för fjärde gången Isen låg länge på sjön förra året 3. Läs följande text: Ett svårt fall En pojke kom en dag inspringande på en bondgård och undrade om han kunde få låna en spade. När bonden frågade vad han skulle ha den till, svarade pojken att hans bror hade ramlat i ett träsk och att han måste gräva upp honom. – Hur djupt har han ramlat i, frågade bonden. – Upp till vristerna, blev svaret. – Men då kan han väl gå därifrån utan din hjälp. Då behöver du väl ingen spade? Pojken såg förtvivlad ut och sa: - Jo, men ni förstår, han ramlade i med huvudet först. 4. Tag ett djupt andetag och håll sedan ut ”S” så länge du kan. Upprepa 3 gånger. 5. Tag ett djupt andetag och håll sedan ut ”A” så länge du kan. Upprepa 3 gånger. 6. Tag ett djupt andetag och håll sedan ut ett så starkt ”A” du kan. Upprepa 3 gånger. 7. Upprepa ”PA-PA-PA” många gånger, så snabbt och rytmiskt som möjligt. 8. Upprepa ”TA-TA-TA” många gånger, så snabbt och rytmiskt som möjligt. 9. Upprepa ”KA-KA-KA” många gånger, så snabbt och rytmiskt som möjligt. 10. Upprepa ”PA-TA-KA” många gånger, så snabbt och rytmiskt som möjligt. 11. Läs följande meningar två gånger i vanligt taltempo: Torpet hade blommor och gräs på taket Många trivdes med att vandra i fjällen Isen kan omöjligt bära en vuxen Sikten är ganska skymd i kurvan Bussens förare fick körkortet indraget 12. Berätta vad som händer på bilderna. iv Kärrholt & Lindblad: LSVT vid ataktisk dysartri Bilaga IV Instruktioner i studio (kortversion) 1. Tag ett djupt andetag och håll sedan ut ”S” så länge du kan 2. Tag ett djupt andetag och håll sedan ut ”A” så länge du kan 3. Tag ett djupt andetag och håll sedan ett så starkt ”A” du kan 4. Upprepa ”PA-PA-PA” många gånger, så snabbt och rytmiskt som möjligt 5. Upprepa ”TA-TA-TA” många gånger, så snabbt och rytmiskt som möjligt 6. Upprepa ”KA-KA-KA” många gånger, så snabbt och rytmiskt som möjligt 7. Upprepa ”PA-TA-KA” många gånger, så snabbt och rytmiskt som möjligt v Kärrholt & Lindblad: LSVT vid ataktisk dysartri Bilaga V Perceptuell lyssnarbedömning av tal och röst Uppskatta varje talparameter genom att sätta ett X på linjen ALLMÄNT INTRYCK Avvikande tal/röst Inte alls Mycket Inte alls Mycket Inte alls Mycket Inte alls Mycket Inte alls Mycket Inte alls Mycket Inte alls Mycket FONATION Afoniska inslag Pressad Läckande Avsaknad av klang Instabilt taltonläge Tilläggsparameter ……………………… ARTIKULATION OCH PROSODI Oprecisa konsonanter Inte alls Mycket Inte alls Mycket Inte alls Mycket Oprecisa vokaler Utjämnad betoning vi Kärrholt & Lindblad: LSVT vid ataktisk dysartri Korta fraser Inte alls Mycket Inte alls Mycket Inte alls Mycket Monotoni Tilläggsparameter ………………….. Taltonläge Lågt Normalt Högt Normal Hög Normal Hög Talhastighet Låg Röststyrka Låg vii Kärrholt & Lindblad: LSVT vid ataktisk dysartri Bilaga VI PERCEPTUELL TALBEDÖMNING Definitioner av parametrar Afoniska inslag: Intermittenta avbrott i fonationen. Press: Ansträngd fonation, som om stämbanden och larynxtuben pressas samman under fonationen. Läckage: Hörbart luftläckage genom glottis beroende på otillräcklig stämbandsslutning. Avsaknad av klang: Rösten uppfattas som klangfattig. Instabilt taltonläge: Rösten ligger mestadels i bröstregistret, men det finns tendens till instabilitet i klang eller växling över åt falsettregister. Oprecisa konsonanter: Konsonanterna uppfattas som otydligt producerade, förvrängda eller utelämnade beroende på nedsatt räckvidd, precision eller hastighet i läpp- och tungrörelser. Oprecisa vokaler: Vokalerna uppfattas som otydligt producerade eller förvrängda. Utjämnad betoning: Stavelsernas duration är mer utjämnad än normalt. Vidare är betoning i form av förändringar i röststyrka och röstläge också mer utjämnad. Korta fraser: Talaren använder kortare fraser än vad som förväntas vid normal andningsfunktion, eller avvikande frasering utifrån vad som normalt förväntas utifrån meningens innehållsliga sammanhang. Monotoni: Talet saknar normala förändringar av tonhöjd. Taltonläge: Taltonläget som bestäms av stämbandens svängningshastighet och akustiskt motsvaras av grundtonen. Talhastighet: Avvikelser i taltempo (för högt eller för lågt). Röststyrka: Avvikelser i röststyrka (för högt eller för lågt) Bearbetat efter B Hammarberg (2000), J Sundberg (2001) och H Chenery (in Murdoch, 1998) viii
© Copyright 2024